Emotions en Musique

8/12/2019 Emotions en Musique

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UNIVERSIT DU QUBEC MONTRAL

PERCEPTION DES MOTIONS EN MUSIQUEET DE LA STRUCTURE MUSICALE

DANS LES TROUBLES DU SPECTRE AUTISTIQUE

THSEPRSENTE

COMME EXIGENCE PARTIELLEDU DOCTORAT EN PSYCHOLOGIE

PAREVE- MARIE QUINTIN

AVRJL 2011


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UNIVERSIT DU QUBEC MONTRALService des bibliothques

vertissement

La diffusion de cette thse se fait dans le respect des droits de son auteur, qui a sign leformulaire utorisation e reproduire et e diffuser un travail e recherche e cyclessuprieurs (SDU-522 - Rv.1-26). Cette autorisation stipule que conformmentl'article du Rglement no 8 des tudes de cycles suprieurs, [l'auteur] concdel'Universit du Qubec Montral une licence non exclusive d'utilisation et depublication de la totalit ou d'une partie importante de [son] travail de recherche pourdes fins pdagogiques et non commerciales. Plus prcisment, [l'auteur] autorisel'Universit du Qubec Montral reproduire, diffuser, prter, distribuer ou vendre descopies de [son] travail de recherche des fins non commerciales su quelque supportque ce soit, y compris l'Internet. Cette licence et cette autorisation n'entranent pas unerenonciation de [la] part [de l'auteur] [ses] droits moraux ni [ses] droits de propritintellectuelle. Sauf entente contraire, [l'auteur] conserve la libert de diffuser et decommercialiser ou non ce travail dont [il] possde un exemplaire.


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"The mind s not a book,to be opened at will and examined at leisure.

Thoughts are not etched on the inside o skulls,to be perused by any invader."

J.K. Rowling


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REMERCIEMENTS

J aimerais d abord remercier mes directeurs, Hlne Poissant et DanielLevitin, de qui j ai normment appris. J ai eu l honneur de vivre avec vousl introduction la vie de chercheur et de dcouvrir un domaine passionnant.J ai eu la chance d avoir mes cts des guides d exprience. Vous avez su mepousser me dpasser tout en souriant, ce qui a rendu mon parcours doctoralagrable et enrichissant. Je remercie Hlne pour sa gnrosit, sa crativit, sapatience et ses encouragements et Dan pour sa rigueur, son coute, sagentillesse et son enthousiasme.

Trois collaborateurs ont galement jou un rle important tout au longde mon parcours doctoral. J ai eu le privilge de recevoir les conseils d EricFombonne et Pamela Heaton. L appui d Anjali Bhatara, amie et collgue, a td une richesse inestimable. Les sminaires et discussions avec les mentors etcollgues du programme Autism Research Training (ART) ont faonn mondsir de comprendre et d aider les jeunes prsentant un TSA, en cliniquecomme en recherche, recherches qui n auraient pas t possibles sans l soutienfinancier de ART et du FQRSC.


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IV

Je tmoigne la plus grande gratitude pour les participants des tudes etleurs familles. e mme, je ne peux passer sous silence la bonne humeur demes collgues de laboratoire et J assistance de Bennett Smith et Karle-PhilipZamor pour le soutien technique, Bianca Levy, Annie Coulter et Many Blackpour le recrutement et l exprimentation et Theodoro Koulis pour les conseilsstatistiques.

Je souhaite galement souligner l encadrement bienveillant de messuperviseures cliniques diffrentes tapes de mon parcours doctoral. Je suisreconnaissante envers Isabelle Rouleau, Marie-Claude Guay, Sylvie Daigneaultet Nadia Lessard qui m ont accueillie dans le domaine de la neuropsychologiepdiatrique. Je remercie mes collgues des quatre universits montralaises etles internes en psychologie l Hpital de Montral pour enfants et l HpitalSacr-Cur avec qui j ai partag les hauts et les bas de la vie de doctorant.

Je tiens remercier ma famille et mes amis qui me comblent debonheur. Je terminerai en remerciant mes parents pour leur confiance et leuramour. chaque jour, je suis fire d tre votre fille.

Merci tout ceux et celles qui ont t l pendant les six derniresannes.


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TABLEDESMATIRES

LISTEDESFIGURES vii LISTEDESTABLEAUX viii LISTEDESABBRVIATIONS ix RSUM x CHAPITREl CONTEXTETHORIQUE 1

1.1 Qu'est-ce que l 'aut isme et les troubles envahissants du dveloppement.. 1

1.2 Intelligence,motionetperception A1.3 Prvalence 6 l Biophysiologieetgntique 8 1.5 Sciencescognitives,neuropsychologieetneuroanatomie 11

1.5.1 Thoriede l'espritetneuronesmiroirs 12 1.5.2 Reconnaissance des motions et rgions crbrales

impliques 16 1.5.3 Thorie du traitement perceptuel exacerb et de la

cohrencecentrale:connectivitneuronale 19 1 5 A Thoried'empathie-systmatisation 24

1.6 MusiqueetTSA 25 1.7 Questionsderecherche 28 CHAPITREII

PREMIRETUDE 34 2.1 Abstract. 36


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VI

2.2 Introduction 37 2.3 Method 45 2.4 Results 52 2.5 Discussion 60 2.6 References 72

CHAPITREIII DEUXIMETUDE l00

3.1 Abstract 104 3.2 Introduction 106 3.3 Method 117 3.4 Results 126 3.5 Discussion 133 3.6 References 146

CHAPITREIV DISCUSSIONGNRALE 171

4.1 Premiretude 171 4.2 Deuximetude 175 4.3 Premireetdeuximetude 177 4.4 Implicationsdes tudesen lienaveclesconnaissancesactuelles

desTSAetcontributionpourdesrecherchesfutures 178 4.5 Applicationsetrecherchesfuturesdansd'autresdomaines 187

RFRENCES 192 ANNEXE 1 Critresdiagnostiquesdu troubleautistiqueselonle DSM-IV-TR 32 ANNEXE2 Contributiondesauteurs 221 ANNEXE3 Approbation thique et formulaires de consentemenUassentiment et annonce pour le recrutement. 222


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LISTE DES FIGURES

PREMIRE TUDEAppendix 1 Percentage of adult participants n the validation study who

selected each musical clip s depicting the intendedemotion 86

Appendix 2 Judgment screen . . ., ., ., 87Figure 1 Regression slopes for recognition of musical intended emotion(total score) and VIQ ., . ., ., .,97

Figure 2 Means and standard errors for intensity ratings 98Figure 3 Means and standard errors for confidence ratings .,99DEUXIME TUDEAppendix Experimental task (One of the five musical puzzles): Adaptation

of the children's musical toy, MusicBlocksT 6Appendix 2 Musical puzzle - scoring sheet (list A) 62Figure 1 Score for each of the five puzzles for both groups (ASD and TD)

and for both conditions (creation and replication) 69Figure 2 Number of participants generating subunits within musical

structures for ail musical puzzles 170


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LISTE DES TABLEAUX

PREMIRE TUDETable 1 Group characteristics for participants with ASD (N=26) and

typically developping (TD, N=26) participants 91Table 2 Recognition of musical "intended emotion" for participants with

ASD and TD: Diagnostic group and VIQ effects 92Table 3 Repeated measures ANOVA and ANCOVAs for recognition of

"intended emotion" 93Table 4 Percentage of "correct" (along the diagonal) and "incorrect"

recognition of the "intended emotion" 94Table 5 ANOVA and ANCOVAs for emotion recognition with groups

based on musical training and experience 95DEUXIME TUDETable 1 Descriptive statistics of participants' characteristic 164Table 2 Descriptives and companson of participants'

responses 165Table 3 Comparison of effect size (Cohen's d with previous

studies 166Table 4 Classification of participants' self-reported strategies to solve the

musical puzzles 167


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CC

LISTE DES ABBRVIATIONS

TED Trouble(s) envahissantes) du dveloppementTSA Trouble(s) du spectre autistiqueASD Autism spectrum disorder s)TD Dveloppement typique typically developing)DSM Diagnostic and statistical manual ofmental disordersToM Thorie de l espri t Theory ofmindEPF Thorie de fonctionnement perceptuel exacerb enhanced

perceptualfunctioning theory)Thorie de la cohrence centrale central coherence theory)

ES Thorie d empathie-systmatisation empathizing-systemizingtheory)

VIQ Quotient intellectuel verbalPIQ Quotient intellectuel de performance


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RSUM

Les troubles du spectre autistique (TSA) sont caractriss par desdficits en matire d interaction sociale rciproque, de communication verbaleet non verbale ainsi que par des intrts, activits et/ou comportementsrestreints, rptitifs et/ou strotyps (American Psychiatric Association, 2000).Les diffrentes hypothses et thories cognitives et comportementales avancespour dcrire le profil des individus prsentant un TSA sont exposes enparallle aux recherches portant sur la description gntique et neurobiologique.Les tudes prsentes pennettent de proposer un nouveau regard sur le profilsociocognitif des jeunes prsentant un TSA ainsi que sur le dveloppementtypique. Les hypothses et thories actuelles sont values l aide de mthodesnovatrices dans une modalit peu tudie chez les TSA, soit la perceptionmusicale. De plus, de nouveaux concepts sont introduits: le fonctionnementaudiotemporel et audioconstructif.La premire tude s inscrit dans le courant des crits documentant undficit de thorie de l esprit chez les personnes ayant un TSA (Baron-Cohen,Leslie Frith, 1985), travaux qui ont motiv des recherches sur diffrentsaspects de l interaction et la communication sociales dont la reconnaissance desmotions (Hobson, 2005). Il parat contradictoire que des individus limits dansla reconnaissance des motions puissent apprcier les qualits motionnellestransmises par la musique. Afin de mieux comprendre ceci, nous valuons lareconnaissance des motions musicales Goie, tristesse, peur et quitude) chezdes enfants et des adolescents prsentant un TSA. La reconnaissance de la peurest value en raison du lien postul entre un dysfonctionnement de l amygdaleet le TSA (Baron-Cohen et al., 2000) et du rle de l amygdale dans laperception de la peur (Adolphs, Tranel, Damasio, Damasio, 1994, 1995). Encontrlant l effet du quotient intellectuel verbal, les rsultats indiquent que desreprsentations musicales de la peur et de la quitude peuvent tre reconnuespar des adolescents prsentant un TSA et ne pennettent donc pas de soutenir lathorie d un dysfonctionnement de l amygdale au plan perceptuel dans lamodalit musicale. En outre, les rsultats prcisent et bonifient ceux de Heaton,Hennelin et Pring (1999) selon lesquels la reconnaissance de l joie et de ltristesse en musique est nonnale chez les TSA. Une absence de diffrence degroupe est galement rapporte pour les jugements d intensit des motionsprsentes. Les rsultats suggrent que les participants prsentant un TSA sontplus confiants de leurs rponses lorsqu elles sont appropries vs errones). Lesjugements d intensit et de confiance sont novateurs en modalit musicale dans


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les TSA. Ainsi, cette premire tude indique que la reconnaIssance desmotions musicales n est pas atypique dans les TSA.Aprs avoir abord les aspects motionnels relis la reconnaissancemusicale, nous abordons la sphre cognitive dans notre seconde tude.L hypothse d une supriorit pour le traitement des dtails propose par lesthories de fonctionnement perceptuel exacerb (Mottron, Dawson, Soulires,Hubert, Burack, 2006) et de la cohrence centrale (Happ Frith, 2006),

s appuie notamment sur une force pour le traitement visuospatial etvisuoconstructif pour les individus prsentant un TSA (Happ, 1999). Happsuggre qu un style cognitif diffrent dcrit les individus prsentant un TSA.Dans la modalit auditive, un traitement des dtails incluant la perception et lammoire des frquences sonores ou des notes musicales serait dans la norme,voire suprieur, pour des individus prsentant un TSA (Bonnel et al., 2003,2010; Heaton, Hermelin, Pring, 1998). Pour valuer le traitement musicalglobal, les participants ont complt un casse-tte musical avec et sans modle.Nous soutenons que la ralisation de cette tche sollicite la fois lefonctionnement audiotemporel et audioconstructif, concepts novateurs que nousproposons comme analogues ceux du fonctionnement visuospatial etvisuoconstructif. Nos rsultats indiquent que la prsence d un modle favorisela cration de structures musicales cohrentes dans le groupe de participantsprsentant un TSA ainsi que pour les participants contrles. Avec et sansmodle, la performance des participants prsentant un TSA n est niexceptionnelle ni dficitaire, ce qui indique un traitement de la structuremusicale globale et un fonctionnement audiotemporel et audioconstructifadquats dans les TSA. Ces rsultats sont en corrlation positive avec laperformance la tche de perception musicale de la premire tude mais,lorsque les groupes sont considrs sparment, cette conlation estsignificative pour le groupe contrle seulement. Ces rsultats sont discuts lalumire de la thorie d empathie-systmatisation (Baron-Cohen, 2009 ; BaronCohen et al., 2005) qui englobe les trois critres diagnostiques des TSA en uneseule explication.

n somme, ces deux tudes militent en faveur de l identification et lavalorisation des forces relatives au sein du profil des individus prsentant unTSA. Nous suggrons que le traitement musical est une de ces forcescomparativement d autres sphres o ces individus prsentent des dficits.Nous discutons des diffrentes applications des rsultats, notamment pour desinterventions telles que les thrapies musicales, et des avenues explorer dansdes recherches futures.Mots cl: Trouble du spectre autistique, reconnaissance des motions,perception de la musique, production et reproduction de structures musicales.


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CHAPITRE 1CONTEXTE THORIQUE

1.1 Qu est-ce que l autisme et les troubles envahissants dudveloppement?Le terme autisme vient du grec atos qui dsigne le soi. La premire

description scientifique de l'autisme ou de trouble autistique est souventattribue Kanner (1943), lequel a dcrit le profil de onze enfants (huit garonset trois filles) de moins de onze ans prsentant une dysfonction autistique innedu contact affectif inborn autistic disturbances o affective contact) nuisant,entre autres, au dveloppement des contacts et des relations avec les autres,avec le monde motif et avec l'environnement ainsi qu'au dveloppement de lacommunication. Auparavant, Ssucharewa (1926/1996) dcrivait six cascliniques d'enfants un peu plus gs (dix treize ans) prsentant uneintelligence suprieure la moyenne, des manifestations motives atypiques, endfaillance comme en excs, et une attitude autistique soit des difficults tre en relation avec leurs pairs depuis un trs jeune ge. Wolff (1996)soulignait quel point les cas documents par Ssucharewa ressemblaient


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quatre cas cliniques prsents par Asperger (1944/1991), qui donnera son nomau syndrome.

En 1980, l autisme infantile est introduit comme diagnostic appartenantaux troubles envahissants du dveloppement (TED) dans l Diagnostic ndstatistical manual of mental disorders DSM)-III (American PsychiatrieAssociation [APA], 1980). Le terme envahissant signifie que ces troublesnuisent, ou envahissent, plusieurs sphres de la vie des patients. Le syndromed Asperger est introduit comme diagnostic dans la classification internationaledes maladies et problmes de sant connexes CIM-I0 Internationalclassification ofdiseases : JCD -JO en 1992 par l Organisation Mondiale de laSant World Health Organization) et est galement inclus parmi les TED dansle DSM-IV en 1994 par l APA. Voir Volkmar et Klin (2005) pour plus dedtails.

Aujourd hui, les critres diagnostiques en vigueur sont ceux de l ICD10 et du DSM-IV (Annexe 1). Selon le DSM-IV (APA, 2000), les TEDincluent l autisme ou le trouble autistique, le syndrome d Asperger, les troublesenvahissants du dveloppement non spcifiques (TED-NS), le syndrome deRett et le syndrome dsintgratif de l enfance. De ces cinq sous-catgories, lestrois premires forment les trouble(s) du spectre autistique (TSA ou AutismSpectrum Disorder s) [ASD]; Klin, McPartland, Volkmar, 2005; Towbin,


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2005), lesquels font l objet de nos tudes. Selon le DSM-IV (Annexe 1),l autisme est caractris par des dficits en matire (a) d interaction sociale,(b) de communication verbale et non verbale, ainsi que par (c) des intrts, desactivits et des comportements restreints, rptitifs et/ou strotyps. Cescomportements doivent tre prsents depuis l enfance et au moins sixcomportements doivent tre clairement identifis et distribus de la faonsuivante: au moins deux comportements relatifs (a) au moins uncomportement pour (b) ainsi que pour (c). Le syndrome d Asperger inclut lespremiers et derniers critres a et c) et se distingue de l autisme par l absencede retard cliniquement significatif dans le dveloppement du langage en jeunege. Le TED-NS est une prsentation de caractristiques associes l autisme(a, b et/ou c) mais qui ne rpondent pas aux critres diagnostiques stricts pourl autisme ou le syndrome d Asperger.

Il est possible que la division des TSA en sous-catgories (autisme,syndrome d Asperger, TED-NS) disparaisse de la prochaine dition du DSM,soit le DSM-V, et que les deux premiers critres diagnostiques (a et b) soientregroups en un seul critre: un dficit en matire de communication etd interaction sociale (APA, 2009; Lord, 2009). La prise en compte deJ volution de la dfinition de l autisme (avec des critres diagnostiques plusenglobants) s avre importante pour la comparaison de nos rsultats avec ceux


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des tudes passes et prsentes. Nous aborderons plus spcifiquement cettequestion en lien avec les rsultats de notre deuxime tude.

1.2 Intelligence motion et perceptionCertaines particularits sont communment rappoltes pour les TSA

sans que celles-ci ne fassent partie des critres diagnostiques formels.L'autisme est associ une dficience intellectuelle dans 4 7 des casselon les tudes (Fombonne, 2003, 2005). Le fonctionnement intellectuel estgnralement moins atteint pour les individus prsentant un syndromed'Asperger ou un TED-NS. 51 94 de ces derniers prsentent unfonctionnement intellectuel dans la moyenne (Fombonne, 2005). Happ (1999)avance que les individus prsentant un TSA ont un style cognitif diffrent quirsulte d'un traitement perceptuel atypique. Les individus qui ne prsentent pasde dficience intellectuelle sont dcrits comme ayant un haut niveau defonctionnement Les habilets de ces derniers individus sont l'tude danscette thse. La notion de niveau de fonctionnement risque de prendre d'autantplus d'impoltance avec l'abolition potentielle des sous-catgories diagnostiquesdans le prochain DSM (APA, 2009; Lord, 2009).

Une autre caractristique associe aux critres diagnostiques des TSAconsiste en une difficult marque pour le traitement des motions (Downs &


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Smith, 2004). Il est particulirement difficile pour les individus prsentant unTSA, voire impossible dans certains cas, d identifier ou de se reprsentercertains tats motifs chez autrui (Buitelaar, van der Wees, Swaab-Barneveld,

van der Gaag, 1999; Gross, 2004). n tenant compte de cette donne, noustudierons dans la premire tude, si ces rsultats se gnralisent pour letraitement des motions transmises par une modalit moins souventconsidre: la musique.

Baranek, Perham et Bodish (2005) notent la prsence de particularitsaux plans sensoriel et moteur dans les TSA, sans que ces dernires fassentpartie des critres diagnostiques. On retrouve parmi ces particularits unehyper-sensibilit ou une hypo-sensibilit pour certains stimuli sonores (Jasminet al., 2009) ainsi que des lacunes pour la motricit fine et globale, lesmouvements volontaires ou praxlques et involontaires. VOlr Baranek etcollaborateurs (2005) pour une revue. Les thoriciens du fonctionnementperceptuel exacerb et de la cohrence centrale proposent d expliquer ce profilprsent par les individus prsentant un TSA. Le traitement auditif musical seraabord dans nos deux tudes et 1hyper-sensibili t auditive dans la deuxime.


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1 3 Prvalence

La prvalence, soit la proportion de la population qui prsente un TSA,est prsentement estime 60-70/1 0000 (Fombonne, 2009). De ce nombre, onestime l prvalence de l autisme un peu plus de 20/10 000, celle des TEDNS 37/10000 et celle du syndrome d Asperger 6/10 000 (Fombonne, 2009).Ces statistiques sont similaires d un continent l autre, l exception del Afrique et de l Amrique du Sud o la prvalence des TSA est encore peutudie (Fombonne, 2009). L autisme est environ quatre fois plus frquent chezles garons/hommes que chez les filles/femmes (Chakrabarti Fombonne,2001) et de six huit fois plus frquent pour les garons/hommes si l onconsidre seulement les personnes prsentant un TSA qui ont un haut niveau defonctionnement (Fombonne, 2005).

ces statistiques s ajoutent un grand nombre de personnes dansl entourage dont la vie est directement affecte par ce trouble. En comparaison des parents d enfants dont le dveloppement est typique, les parents d enfantsprsentant un TSA se peroivent comme tant en moins bonne sant, ayant unemoins bonne qualit de vie et tant plus isols socialement (Mugno, Ruta,Genitori D Arrigo, Mazzone, 2007). Comparativement aux mresd adolescents dont le dveloppement est typique, les mres d adolescentsprsentant un TSA raisonnent leurs enfants plus frquemment, voire


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quotidiennement; elles doivent prendre plus de pauses au travail pour rpondreaux besoins de leur famille; elles consacrent plus de temps s occuper de leursenfants ainsi qu aux tches mnagres et disposent de moins de temps pour desactivits de dtente (Smith et al., 2010).

Fombonne (2003, 2005, 2009) rapporte que la prvalence des TSA aconnu une augmentation importante dans les dernires dcennies, tendance quidevrait se maintenir. Cette augmentation est probablement attribuable deschangements dans les critres diagnostiques qui permettent d inclure plus decas, ainsi qu une sensibilisation plus accrue aux TSA par la population et lesprofessionnels et l augmentation des services offerts (Fombonne, 2009).L existence d une augmentation de l incidence, soit le nombre de nouveaux casdans une population en un endroit donn, demeure une question ouverte(Fombonne, 2009).

Il n y a pas de preuve scientifique soutenant que les TSA sont associs la classe sociale ni une appartenance culturelle (Fombonne, 2003). Il n existepas non plus de preuve appuyant un lien entre la prsence de toxinesenvironnementales, comme le mercure, et les TSA (McCormick, 2003). Le faitque les TSA soient causs par certains vaccins ne trouve galement pas d appuiscientifique (Fombonne, Zakarian, Bennett, Meng, McLean-Heywood,2006). u contraire, Fombonne et collaborateurs (2006) documentent une


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augmentation continue de la prvalence des TSA, et ce, mme aprs que lethimerosal (ethyl de mercure) a t retir des vaccins et que le taux devaccination contre la rougeole-rubole-oreillons a diminu.

1 4 Biophysiologie et gntiqueLes TSA sont des troubles neurodveloppementaux, c est--dire qu ils

rsultent d un dysfonctionnement du dveloppement de certains aspects ducerveau. Le volume du cerveau des jeunes enfants prsentant un TSA est plusgrand que celui d enfants dont le dveloppement est typique (surplus de matiregrise corticale de 2 et surplus de matire blanche corticale de 8 ) et lacroissance accrue en jeune ge est suivie d une croissance ralentie au cours del enfance (Courchesne et al., 2001). Le nombre de cellules de Purkinje ducervelet est rduit dans des tissus crbraux post-mortem (Bauman, 1996). Destudes en neuroimagerie ont permis l identification de dysfonctions au niveaude diffrentes rgions crbrales telles que le cortex visuel et auditif primaire(Hyde, Samson, Evans, & Mottron, 2006), le cortex orbitofrontal (Salmond, deHaan, Friston, Gadian, & Vargha-Khadem, 2003), le cortex temporal mdianbilatral (Ohnishi et al., 2000). L tat des connaissances quant aufonctionnement du cerveau pour les individus prsentant un TSA est exposplus en dtails dans la prochaine section (1.5).


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Des facteurs gntiques ont t identifis comme la cause potentielle de5 2 des cas de TSA (Beaudet, 2007; Pinto et al., 2010). Beaudet (2007)ainsi que Pinto et collaboratueurs (2010) expliquent que les causes gntiquesconnues 1heure actuelle ne rendent pas compte de la totalit des cas de TSAet que les facteurs gntiques spcifiques sont encore relativement peu connus.Parmi les causes gntiques identifies des TSA, environ 1 2 sont dessyndromes gntiques dont le syndrome de X Fragile et le syndromed'Angleman; 6 7 sont des anomalies chromosomiques transmises de faonhrditaire et 2 10 sont des mutations e nov (mutations non transmisesde faon hrditaire). Voir Abrahams et Geschwind (2008) pour une revue. Aumoins 15 des TSA sont associs une condition mdicale, les pluscommunes tant l'pilepsie et le syndrome de X Fragile (Fombonne, 2003).

La recherche sur les prsentations des TSA au sein d'une familleindique que l'hrdit est probablement en cause. Chez des jumeauxmonozygotes, on retrouve une concordance de 9 pour la prsentation d'unTSA alors que ce taux est de 1 chez des jumeaux dizygotes (Bailey et al.,1995). La concordance de TSA au sein d'une fratrie est de 2 6 , ce qui est

dix fois plus lev que la prvalence dans la population gnrale (Bailey et al.,1995).


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Bien qu une transmission hrditaire de certains traits associs aux TSAsoit probable, les gnes impliqus ne sont que partiellement connus. Les TSAsemblent tre la fois polygniques (plusieurs gnes interagissant entre euxsont associs aux manifestations phnotypiques), et multigniques (le mmephnotype peut tre associ diffrents gnes ou diffrentes combinaisons degnes) (Muhle, Trentacostes, & Rapin, 2004). L interaction entre une dizainede gnes serait associe l autisme (Risch et al., 1999) et des atypies dans legnome d individus prsentant un TSA ont t identifies sur presque tous leschromosomes du gnome (Gillberg, 1998).

Les gnes de susceptibilit identifis sont considrs comme desfacteurs de risque qui augmentent les chances de dvelopper un TSA, sanstoutefois en assurer la prsence. L interaction entre les gnes de susceptibilitet les facteurs environnementaux et immunologiques serait aussi dterminante(Korvatska, Van der Water, Anders, & Gershwin, 2002). Des atypies dans legnome, ou des mutations non transmises de faon hrditaire, dites mutationsgntiques e nova se produisent pendant la miose (Lee & Lupski, 2006). Latrisomie 2 est un exemple de mutation gntique e nova qui n est pastransmise de faon hrditaire (Beaudet, 2007).

Des mutations e nova absentes pour les pal1icipants des groupescontrles, ont t identifies pour 1 28 des participants prsentant un TSA


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l

(Jacquemont et al., 2006; Sebat et al., 2007). Parmi les anomalieschromosomiques identifies jusqu prsent (transmission hrditaire et/oumutation de novo , plusieurs se retrouvent sur les chromosomes 7 et 15 dessites marqueurs de gnes associs la migration neuronale (RELN) et lasynapse (FOXP2, SHANK3, NLNG4). Voir Abrahams et Geschwind (2008) etMuhle et collaborateurs (2004) pour des revues.

Rcemment, Noor et collaborateurs (20 l0 ont identifi une anomaliedu chromosome X (transmission hrditaire) associe aux manifestations duTSA et de la dficience intellectuelle chez les garons/hommes. Cette anomalieest galement prsente chez les mres mais n engendre pas de manifestationsphnotypiques possiblement en raison d un effet protecteur d un deuximechromosome X chez la femme (Noor et al., 20 l0 .

Par ailleurs, Brown et collaborateurs (2003) ont rpertori plus de traitsassocis aux TSA que la norme pour des personnes possdant l oreille absolue,une habilet qui semble hrditaire. Ils suggrent d investiguer la possibilitque certains gnes soient associs la fois aux TSA et l oreille absolue.

1.5 Sciences cognitives neuropsychologie et neuroanatomieDiffrentes hypothses sont mises pour dfinir la nature des processus

crbraux impliqus dans les TSA. Certaines de ces hypothses et/ou thories


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s inspirent d tudes cognitives/comportementales ainsi que d tudes employantdes techniques d imagerie crbrale. Parmi celles qui reoivent le plus d appuiet qui font l objet des prsentes tudes, la thorie de l esprit, les thories decohrence centrale et de fonctionnement perceptuel exacerb ainsi que lathorie d empathie-systmatisation seront dcrites davantage.

La thorie du dysfonctionnement excutif a aussi contribu faireavancer l comprhension des TSA. Les fonctions excutives d intrt pour lesTSA englobent les capacits cognitives et comportementales mises en placepour atteindre un but, notamment le contrle de l impulsivit, l planification,la mmoire de travail, l inhibition, l adaptation au changement ou lnouveaut et l vrification. Cette thorie ne sera pas explicite davantagepuisqu elle a t critique pour son manque de spcificit tant donn que destroubles excutifs caractrisent plusieurs troubles neurodveJoppementauxet/ou psychiatriques tels que le trouble dficitaire de l attention avec ou sanshyperactivit ou le syndrome de Gilles de l Tourette. Voir Hill (2004) pourune revue.

1.5.1 Thorie de l esprit et neurones miroirsDes dfaillances observes u plan de l reconnaissance des motions,

des habilets sociales, de l introspection et de l empathie se manifestent


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diffrents degrs travers le phnotype des TSA (Fombonne, 2003; Frith,2003). En particulier, les individus prsentant un TSA ont de la difficult saisir la complexit de leur monde motif (Hill, Berthoz, Frith, 2004) et decelui d autrui (Gross, 2004; Rutherford, Baron-Cohen, Wheelwright, 2002).Une explication thorique de cette difficult est un retard dans ledveloppement de la thorie de l esprit theory o mind: ToM). La ToMconsiste infrer une tendue d tats mentaux comme des dsirs, intentions,croyances et motions vcues par autrui et utiliser cette reprsentation pourcomprendre, prdire et juger les comportements et les noncs d autrui afind tre en mesure d agir adquatement dans un contexte social (Baron-Cohen etal., 1985). L hypothse d une dfaillance de la thorie de l esprit a men auconcept de ccit d esprit mindblindness, Baron-Cohen, 1995). Cesconceptions sont dues une tude de Baron-Cohen et collaborateurs (1985)dans laquelle on prsentait deux poupes des enfants prsentant l autisme ouune trisomie 21. La premire poupe cache un objet puis quitte la scne.Pendant son absence, la deuxime poupe (reste sur les lieux) dplace l objet un nouvel emplacement puis la premire poupe revient. Les enfants devaientalors indiquer l endroit o la premire poupe chercherait son objet. Parmi lesenfants prsentant l autisme, 80 n ont pas russi indiquer que la poupechercherait l objet l endroit o elle l avait laiss alors que 86 des enfants


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prsentant une trisomie 2 (ge mental verbal et non verbal infrieur auxenfants prsentant l autisme) rpondaient correctement.

Depuis, plusieurs tudes ont valu la thorie de l esprit au-del de cepremier test de fausse croyance. Par exemple, les individus prsentant un TSAont de la difficult identifier des faux-pas sociaux dans des scnarioshypothtiques (Baron-Cohen, Riordan, Stone, Jones, Plaisted, 1999) etrapportent moins de comportements empathiques que la norme (Baron-Cohen

WheeJwright, 2004). En comparaison des groupes contrles, ils attribuentpeu d tats mentaux des figures gomtriques dont les mouvements rappellentdes interactions sociales comme tenter de surprendre quelqu un, se moquer ouimiter (Abell, Happ, Frith, 2000; Castelli, Frith, Happ, Frith, 2002; Klin,2000). La comprhension de leurs motions et de celles d autrui fait partie deslments valus par les outils diagnostiques des TSA (Lord et al., 2000).

Bien que les individus prsentant un TSA puissent russir certainestches exprimentales faisant appel la thorie de l esprit, notammentlorsqu ils ne prsentent pas de dficience intellectuelle, la thorie de l esprit nesemble pas tre une habilet intuitive pour les individus prsentant un TSA(Hill Frith, 2003). Des personnes prsentant un TSA telle que TempleGrandin ont d ailleurs crit des rcits allant dans ce sens (Grandin, 995; Shore,2003). En ce qui a trait leur capacit reconnatre leur propres motions, les


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individus prsentant un TSA font preuve d un certain degr de capacitd introspection mats ils ont de la difficult saisir leurs tats motifs etmentaux, ce qui est li une difficult identifier et dcrire leurs motions(Hill, Berthoz, Frith, 2004; Lombardo, Barnes, Wheelwright, BaronCohen, 2007). Cette dernire observation provient d tudes dans lesquelles desquestionnaires ont t administrs des adolescents et des adultes prsentant unTSA mais leur perception de leur habilet reconnatre des motions n a past value lors de tches exprimentales de perception d motions.

n lien avec la thorie de l esprit, Gallese (2006) ainsi que Rizzolatti etFabbri-Destro (2010) soutiennent l hypothse que le systme des neuronesmiroirs, un circuit de connexions neuronales, serait dfaillant chez les individusprsentant un TSA. Le systme de neurones miroirs est un circuit neuronalincluant le cortex parital, pr moteur et frontal qui s active chez un observateurpassif qui voit autrui faire un mouvement comme si l observateur faisait lemouvement lui-mme; la prhension d objet par exemple (Gal1ese, Fadiga,Fogassi, Rizzolatti, 1996; Rizzolatti, Fadiga, Gallese, Fogassi, 1996). Ils agirait d un systme commun aux humains (et aux macaques) permettant uneexprience partage d actions et d intentions (Gallese, 2006). Les dficitssociaux chez les individus prsentant un TSA pourraient tre attribuables unedfaillance de ce systme (Gallese, 2006; Rizollati Fabbri-Destro, 2010)


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1 5 2 Reconnaissance des motions et rgions crbrales impliquesLa thorie de l esprit implique aussi l habilet dcoder les motions

d autrui. Les recherches sur la reconnaissance d motions simples, comme lajoie et la tristesse, dans les TSA, ne sont pas toutes compatibles. Voir Harms,Martin et Wallace (2010) pour une revue. En modalit visuelle, certaines tudesindiquent une reconnaissance normale d expressions faciales motives ditessimples (Baron-Cohen, Spitz, Cross, 1993, pour la joie et la tristesse;Castelli, 2005; Rosset el aL 2008) alors que d autres tudes identifient desdficits (Baron-Cohen et al., 1993, pour la surprise; Baron-Cohen,Wheelwright, Joliffe, 1997; Golan et al., 2010; Wright et al., 2008, pour lacolre et la joie). Toutefois, les individus prsentant un TSA peuvent parfoiseffectuer ce type d association et reconnatre des expressions facialesd motions aussi bien que les participants des groupes contrles avec le mmeniveau d habilets verbales (Love land et al., 1997; Ozonoff, Pennington,Rogers, 1990) bien que ce ne soit pas systmatiquement le cas (Buitelaar et aL1999; Celani, Battacchi, Arcidiacono, 1999). Cela montre l impo11ance detenir compte des capacits linguistiques et de la modalit de prsentation dansles expriences sur la reconnaissance des motions dans les TSA.

Les individus prsentant un TSA prouvent galement de la difficult identifier des motions et tats mentaux dits complexes comme la culpabilit,


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l arrogance, l ennui, la rflexion, (Baron-Cohen, WheeJwright, Hill, Raste,Plumb, 2001; Baron-Cohen et al., 1997; Baron-Cohen, Wheelwright, Spong,Scahill, Lawson, 2001; Shamay-Tsoory, 2008). Ces difficults peuvent treexpliques, entre autres, par le fait que les individus prsentant un TSA traitentles visages diffremment des personnes typiques et regardent moins les yeux,rgion comportant beaucoup d informations pour juger des motions et destats mentaux, lors de l exploration d un visage (Gross, 2004; Pelpherey et al.,2002; Schultz et al., 2000; Spezio, Adolphs, Hurley, Piven, 2007).

L tude de la reconnaissance des motions dans la voix constitue unealternative qui limine ce facteur confondant, soit une exploration atypique desvisages. Il s avre que les individus prsentant un TSA ont de la difficult associer des motions simples dans la voix (O Connor, 2007) ou dans desvocalisations (Hohson, 1986 avec les expressions faciales correspondantesphotographies ou sur vido (Loveland et al., 1995), ainsi qu reconnatre desmotions complexes dans la voix (Golan, Baron-Cohen, Hill, Rutherford,2007; Rutherford et al., 2002). Ainsi, la reconnaissance des motions dans lesTSA diffre de ce que l on observe chez les personnes ayant un dveloppementtypique autant en ce qui a trait la modalit visuelle (visages) qu la modalitauditive (voix).


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Sur le plan neuroanatomique, une activation atypique des rgionscrbrales associes au traitement des visages et de la voix est documente chezles TSA. Les rgions temporales suprieures sont associes la perception destimuli humains tels des visages et des voix. Chez les individus prsentant unTSA, on constate une hypoactivation du gyrus fusiforme droit, soit la rgionactive lors de l observation de visages (Schultz et al., 2000) ainsi qu uneabsence d activation prfrentielle des sulci temporaux suprieurs bilatraux enrponse la voix (Gervais et al., 2004). Boddaert et collaborateurs (2004)rapportent galement l absence de dominance pour l cortex temporal suprieurgauche vs droit), associ l coute de la voix, chez des enfants prsentant unTSA et une activation plus marque que chez des enfants dont ledveloppement est typique dans les rgions avoisinante des aires associativesauditives, ce que les auteurs mettent en lien avec les difficults langagires desenfants prsentant un TSA.

Une hypoactivation de l amygdale gauche est documente chez desindividus prsentant un TSA, en comparaison avec des personnes dont ledveloppement est typique et des personnes prsentant le syndrome deWilliams, pour des tches d indent ification d tats mentaux partir des yeux(Baron-Cohen et al., 1999). On constate galement une hypoactivation du pletemporal adjacent l amygdale droite pour des individus prsentant un TSA


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pendant des tches faisant appel la thorie de l esprit (Castelli et al., 2002).tant donn le rle connu de l amygdale et du systme limbique dans letraitement de certaines motions, notamment la peur (Adolphs et al., 1994,1995), Baron-Cohen et collaborateurs (2000) proposent qu undysfonctionnement de l amygdale pourrait rendre compte de dficitssociomotifs chez les individus prsentant un TSA dont le traitementd expressions faciales de peur (Howard et al., 2000) et de visages dignes deconfiance (Adolphs, Sears, Hurley, Piven, 2001).

1.5.3 Thorie du traitement perceptuel exacerb et de la cohrencecentrale: connectivit neuronaleLa thorie d un surfonctionnement perceptif enhanced perceptual

functioning [EPF]; Mottron Burack, 2001; Mottron et al., 2006) et la thoriede la cohrence centrale central coherence [CC], initialement thorie de lafaible cohrence centrale; Frith, 1989; Happ Frith, 2006) sont bases sur lesforces des individus prsentant un TSA, notamment au plan perceptuel. Lestenants des deux thories affirment que les individus prsentant un TSA ont deshabilets dans la norme ou suprieures la norme pour le traitement des dtailset que ceci a un impact sur leur habilet traiter un ensemble ou intgrer lesdtails pour former un tout cohrent ou une gestalt. L intgration des dtails


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pour former un ensemble ne se ferait pas de faon systmatique ou hirarchiquepour les individus prsentant un TSA comme c est le cas pour des individusdont le dveloppement est typique. Ainsi, les individus prsentant un TSAauraient la possibilit d alterner entre un traitement perceptueJ et cognitif desdtails et de l ensemble, ce qui leur confrerait parfois un avantage et, d autres moments, un dsavantage (Happ Frith, 2006; Mottron et al., 2006).Les individus prsentant un TSA auraient donc un style cognitif qui leur estpropre (Happ, 1999) et observable travers le spectre des TSA, soit l autisme,le syndrome d Asperger et les TED-NS (Happ, 1997; Joliffe Baron-Cohen,1997, 1999). Dans la deuxime tude, nous valuons ces thories travers lespectre des TSA, ce qui est d autant plus pertinent tant donn la possibleunification des sous-catgories diagnostiques lors de la prochaine dition duDSM (APA, 2009; Lord, 2009).

Happ et Frith (2006) donnent pour exemple de supriorit dutraitement et de la perception de dtails le fait que certains individus prsentantun TSA puissent diffrencier plusieurs marques d aspirateurs selon leur son etqu ils s aperoivent rapidement qu un livre n est pas align comme les autresdans une bibliothque. Frith et Happ (1994) rapportent qu une supriorit pourle traitement des dtails confre un avantage aux individus prsentant un TSApour des tches sollicitant le fonctionnement visuospatial et visuoconstructif


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comme le sous-test des blocs dans les batteries d'valuation de l'intelligence deWeschler (WISC - Wechsler, 2003; WAIS - Wechsler, 2008). En revanche,cette supriorit entrane un dsavantage dans la modalit smantique puisqueces individus ont de la difficult juger de la prononciation d'homographestant donn qu'ils ont peu recours au contexte pour dsambigiser leurs sens(Frith Snowling, 1983; Hala, Pexman, Glenwright, 2007; Joliffe BaronCohen, 1999).

Happ et Frith (2006) ne soutiennent pas que la thorie de la CC puisseexpliquer les dficits primaires de communication et d'interaction sociale bienqu'une attention aux dtails puisse parfois les exacerber. Par exemple,l'attention porte aux dtails peut nuire la reconnaissance d'expressionsfaciales motives ou l'interprtation d'une interaction sociale au sein dediffrents contextes (Happ Frith, 2006). Mottron et collaborateurs (2006)proposent toutefois qu'un mcanisme commun, explicable par des thoriescomme l'EPF et la CC, puisse tre impliqu dans le traitement de stimulisociaux et non-sociaux et, ainsi, rendre compte de la triade des dficits dcritsdans les critres diagnostiques des TSA, contrairement aux thories comme laToM. Les auteurs passent en revue des tudes indiquant un patron d'activationcrbrale commun au traitement de stimuli sociaux et non-sociaux, soit unehyperactivation des rgions occipitales associes au traitement visuo-perceptuel


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de mme qu une hypoactivation d aires associes un traitement de plus hautniveau telles que les rgions frontales ou le gyrus fusiforme impliqu dans letraitement des visages. Hyde et collaborateurs (2006) dclent l prsenced une paisseur corticale accrue pour les cortex visuel et auditif primaires pourles TSA qu ils mettent en lien avec un traitement visuel et auditif exacerb etorient vers les dtails.

Just, Cherkassky, Keller et Minshew (2004) proposent l thorie de lasous-connectivit underconnectivity rheory) des circuits neuronaux intgratifspour les individus prsentant un TSA. Une dsorganisation des faisceaux de lmatire blanche nuirait l intgration des informations perceptuelles,cognitives et motrices. Ceci pourrait expliquer un dficit de l ToM et desdficits de communication et d interaction sociale tant donn que plusieursniveaux d information doivent tre intgrs lors d interactions sociales. Lathorie de l sous-connectivit peut galement appuyer les thories de l CC etde l EPF dans le sens o l capacit intgrer des dtails dans un tout cohrentserait perturbe pour les individus prsentant un TSA. Just et collaborateursdocument considrent par exemple qu une sous-connectivit neuronale distale

est associe des difficults d intgration en lecture chez des individusprsentant un TSA puisqu ils lisent des phrases plus rapidement mais ont de ladifficult en extraire le sens. Ainsi, Belmonte et collaborateurs (2004)


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retiennent un dveloppement atypique des connections neuronales possiblementsous la forme d hyperconnect ivit locale et d hypoconnectivit distale quirendent les distinctions entre les signaux et le bruit moins efficaces et nuisent l intgration d informations . Il est possi ble que ces connections atypiquesrsultent d un manque d lagage synaptique survenu pendant la trs jeuneenfance (Hill Frith, 2003).

Par ailleurs, un dveloppement atypique des faisceaux de matireblanche est document chez des enfants et des adolescents prsentant lesyndrome de X fragile (Barnea-Goraly et al., 2003; Haas et al., 2009) ainsiqu au sein de la fratrie des enfants prsentant un TSA (Barnea-Goraly et al.,2010), ce qui suggre que les connexions neuronales distales atypiques ne sontpas spcifiques aux TSA. De plus, les modles animaux indiquent que lesconnexions neuronales locales atypiques sont galement associes au syndromede X fragile (Galvez Greenough, 2005). Une connectivit neuronale atypiqueest galement documente chez des personnes prsentant un trouble dficitairede l attention avec hyperactivit (Konrad Eickhoff, 2010), une schizophrnie(Kim et al., 2009) ou une dmence de type Alzheimer (He, Chen, Gong,Evans, 2009).

Nonobstant la spcificit d une connectivit atypique aux TSA, il noussemble probable qu une difficult intgrer les dtails en un tout cohrent


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nUise au dveloppement social des individus prsentant un TSA comme lesuggrent les tenants de la thorie EPF Toutefois, notre avis diffre quant laprsence d un mcanisme commun qui permettrait d expliquer la triade descritres diagnostiques, notamment parce que diffrents substrats neuronaux etdiffrents gnes sont associs la svrit des diffrents critres diagnostiques(voir Happ Ronald, 2008). Par exemple, les dficits en matire decommunication et d interaction sociale, tels qu valus l aide du AufismDiagnostic Interview, sont corrls une diminution de la FA FractionalAnisotrophy) des circuits fronto-striato-temporaux (Cheung et al., 2009) et laversion courte SIS ou SIL) du gnotype 5-HTTLPR (Brune et al., 2006), alorsque les comportements rptitifs sont associs aux indices de matire blanchedu corps calleux (Cheung et al., 2009) et la version longue (UL) du gnotype5-HTTLPR (Brune et al., 2006).

1.5.4 Thorie d empathie-systmatisationBaron-Cohen et collaborateurs (2005) soulvent qu une des lacunes des

thories cognitives dcrivant les TSA telles que la ToM, la CC ou l EPF reposedans le fait qu elles ne permettent pas de rendre compte de la triade de critresdiagnostiques. Ainsi, ils proposent la thorie d empathie-systmatisationEmpathizing-Systemizing Theory [ES]; Baron-Cohen, 2009; Baron-Cohen et


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al., 2005) et stipulent que ces deux dimensions sont distribues travers lapopulation mais qu un cart marqu existe entre ces deux dimensions dans lesTSA. La premire dimension correspond au fait d prouver ou de dmontrer del empathie et de la sympathie envers une autre personne, soit de percevoir sesmotions et/ou ses tats mentaux et d adapter son compol1ement enconsquence. l oppos, les habilets de systmatisation ou le dveloppementd un mode de pense systmatique incluent une approche analytique pourcomprendre et prdire comment un systme se comporte en fonction descorrlations entre les entres et sorties de ce systme (Baron-Cohen, 2002). Lesmachines, les mathmatiques, les affaires, l conomie, les lections, leslments mtorologiques, etc. sont des exemples de systmes. Analyser lastructure musicale est galement un exemple d habilets de systmatisation(Baron-Cohen, 2009). Comportant galement une composante motive, lamusique reprsente un moyen permettant d tudier les deux dimensions de cemodle.

1 6 Musique et TSASix des onze enfants dcrits par Kanner (1943) et trois des six enfants

dcrits par Ssucharewa (1926/1996) prsentaient un intrt ou un talent pour lamusique. Des talents spciaux pour la musique, l art, les calculs et la mmoire


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sont prsents pour environ 10 des individus prsentant l'autisme (Happ,1999). La prvalence de l'oreille absolue est estime 5 (Brown et aL 2003)chez des individus prsentant un TSA alors qu'elle est de 1 dans lapopulation gnrale (Takeuchi & HuIse, 1993). Les individus prsentant unTSA sont hypersensibles aux sons pendant l'enfance (Levitin, Cole, Lincoln, &Bellugi, 2005) et ils dmontrent un intrt marqu pour la musique (Heaton,2003; Levitin et aL 2004).

Leur capacit apprendre une association entre une note et une tiquetteverbale arbitraire est suprieure celle d'enfants du mme ge, et leur mmoire long terme de ces associations est galement suprieure (Heaton et aL 1998).La discrimination de frquences sonores (Bonnel et al., 2003, 2010; O'Riordan& Passetti, 2006) et d'altration d'une note au sein d'une mlodie (Heaton,2003; Mottron, Peretz, & Mnard, 2000) est galement suprieure dans lesTSA. Jones et collaborateurs (2009) estiment qu'une supriorit pour ladiscrimination de frquences sonores serait le cas d'environ 20 des individusprsentant un TSA ; cette proportion pOUiTait tre suprieure si des stimulidavantage semblables ceux de Heaton et collaborateurs (1998) et de Bonnel etcollaborateurs (2003, 2010) avait t utiliss. De plus, les filtres auditifs de lamembrane basilaire de la cochle seraient plus larges que pour les individusprsentant un TSA (Plaisted, Saksida, Alcantara, & WeisbJatt, 2003), ce qui


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pourrait expliquer les particularits de traitement des stimuli auditifs chez cettepopulation.

Les enfants prsentant un TSA peuvent, comme des enfants du mmege dont le dveloppement est typique, associer des extraits musicaux en modemajeur la joie et ceux en mode mineur la tristesse (Heaton et al., 1999). Ilspeuvent galement associer des extraits musicaux des images montrant destats mentaux tels la colre, la peur, l'amour, la contemplation et le triomphe(Heaton, Allen, Williams, Cummins, Happ, 2008). Dans cette derniretude, un groupe contrle d'enfants prsentant une trisomie 21 russissaitmoins bien la tche que ceux prsentant un TSA mais, aprs contrle statistiquepour l'ge verbal mental, il n y avait pas de diffrence entre les groupes.

De plus, la musique occupe une place similaire dans la vie quotidienned'adultes prsentant un TSA ce qui est document dans le domaine de lapsychologie de la musique pour des adultes typiques (Allen, Hill, Heaton,2009). Les adolescents prsentant un TSA passent un nombre d'heureshebdomadaires semblable leur pairs dont le dveloppement est typique couter de la musique (Quintin Bhatara, 2010). La thrapie musicale auraitgalement des effets positifs sur l'interaction sociale et certains comportementsdans les TSA Go1d, Wigram, Elefant, 2006; Kaplan Steele, 2005;Wigram Gold, 2006). Bien que la thrapie musicale soit une approche


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populaire auprs des individus prsentant un TSA, peu d tudes valuant laperception musicale et les TSA ont t effectues (Heaton, 2005), ce que nousesprons pouvoir compenser par nos tudes.

1 7 Questions de rechercheUn des buts de nos tudes est de vrifier la prsence d une force pour la

modalit musicale tant donn que certains individus prsentant un TSA ontdes talents spciaux pour la musique. n parallle, nous visons mieuxcaractriser le profil sociocognitif des individus prsentant un TSA enemployant la musIque. Ceci permettra galement d approfondir nosconnaissances quant la cognition musicale dans le dveloppement typique etdans le dveloppement atypique. Le fait que les individus prsentant un TSAaient un intrt et des habilets pour la musique, tout en montrant certainesdifficults traiter les motions, parat contradictoire puisque l un des effetsprincipaux de la musique est la communication d motions (Juslin Sloboda,2001; Meyer, 1956).

La premire tude vise valuer si les difficults rapportes pour lesindividus prsentant un TSA pour la reconnaissance d motions, notammentdans des visages et dans la voix, se retrouvent ou se gnralisent dans lamodalit musicale. Cette tude s inscrit dans un courant visant varier le type


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de stimuli utiliss pour valuer la reconnaissance des motions dans les TSAtant donn que plusieurs tudes se basent sur la reconnaissance d expressionsfaciales motives et/ou d expressions vocales. Nous considrons que cesdernires tudes prsentent des lacunes puisque l exploration et le traitementdes visages et de la voix pour les individus prsentant un TSA est atypique. Lamodalit musicale que nous privilgions permet justement de contourner cettelimite. Ainsi, nous prsentons une tche de reconnaissance des motionsmusicales incluant la joie, la tristesse, la peur et la quitude. Une attentionparticulire sera porte la reconnaissance de la peur afin de vrifier la thoried un dysfonctionnement de l amygdale dans les TSA en modalit musicale.Bien que l tude de Heaton et collaborateurs (2008) inclut des stimuli musicauxsuscitant la peur, leurs rsultats ne sont pas prsents sparment des stimuliprovoquant d autres motions. Ainsi, notre premire tude reprsente unpremier pas vers un test perceptuel de la thorie de l amygdale dans la modalitmusicale. Nous considrons aussi le rle de diffrents facteurs dont lefonctionnement intellectuel, les habilets verbales et l exprience musicale. Lapremire tude vise donc mieux dcrire les individus prsentant un TSA, etce, surtout en fonction des deux premiers critres diagnostiques, soientl interaction sociale et la communication verbale et non verbale, dans lecontexte de la ToM et de la reconnaissance des motions. Notre tude se


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distingue de celles de Heaton et collaborateurs (1999, 2008) par les motionsprsentes, les genres musicaux, l ge et le niveau de fonctionnement desparticipants ainsi que par l obtention de jugements d intensit motionnellemusicale et de jugements de confiance dans la reconnaissance d motions.

Pour la deuxime tude, nous nous intressons au troisime critrediagnostique, soit les intrts, les activits et/ou les compo11ements restreints,rptitifs et/ou strotyps. Une hypersensibilit aux sons et une habiletsuprieure pour la discrimination des sons font partie de ce troisime critrediagnostique et s inscrivent au sein des thories de la CC et de l EPF. Selon cesthories, une force pour le traitement des dtails chez les individus prsentantun TSA a un impact de nature variable sur le traitement global (avantage,dsavantage, aucun impact). Les thories de la CC et de l EPF ont suscit ladescription d un style cognitif diffrent pour les individus prsentant un TSAmarqu, entre autres, par des habilets visuospatiales et visuoconstructives.Nous visons ici considrer ces thories en les transposant dans une autremodalit, la musique. Nous valuons ainsi les analogues auditifs des habiletsvisuospatiales et visuoconstructives, soit le fonctionnement audiotemporel etaudioconstructif. Pour ce faire, nous avons cr une tche exprimentaleoriginale: un casse-tte musical. Cette tche ncessite la capacit produire et


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reproduire des structures musicales globales. Comme pour la premire tude,le spectre des TSA est inclus.

Enfin, en lien avec la thorie de l empathie-systmatisation (ES), nousexplorons la relation possible entre la tche de reconnaissance des motionsmusicales et le casse-tte musical. Nous proposons que la musique est unmoyen privilgi pour valuer la fois le fonctionnement sociomotif etcognitif des individus prsentant un TSA. La modalit musicale pourrait ainsiservir vrifier la thorie de ] ES et contribuer amliorer nos connaissancesde ce trouble, et notamment de ses critres diagnostiques. Ces tudes nouspermettent galement de nous prononcer sur la pratique de diversesinterventions comme la thrapie musicale en considrant les multiplesproblmatiques rencontres pour les individus prsentant un TSA.


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ANNEXE l

Critres diagnostiques du trouble autistique selon le OSM IV T(APA, 2000, p.75)

A. Un total de six (ou plus) parmi les lments dcrits en (1), (2) et (3), dont aumoins deux de (1), un de (2) et un de (3) :(1) altration qualitative des interactions sociales:

(a) altration marque dans l utilisation, pour rguler les interactionssociales, de comportements non verbaux multiples, tels que le contactoculaire, la mimique faciale, les postures corporelles, les gestes;(b) incapacit tablir des relations avec les pairs correspondant auniveau du dveloppement;(c) le sujet ne cherche pas spontanment partager ses plaisirs, sesintrts ou ses russites avec d autres personnes (p. ex., l ne cherchepas montrer, dsigner du doigt ou apporter les objets qui] intressent);(d) manque de rciprocit sociale ou motionnelle.

(2) altration qualitative de la communication:(a) retard ou absence totale de dveloppement du langage parl (sanstentative de compensation par d autres modes de communication,comme le geste ou la mimique);(b) chez les sujets matrisant suffisamment le langage, incapacitmarque engager ou soutenir une conversation avec autrui;(c) usage strotyp et rptitif du langage, ou langage idiosyncratique;(d) absence d un jeu de faire-semblant vari et spontan, ou d un jeud imitation sociale correspondant au niveau de dveloppement.

(3) caractre restreint, rptitif et strotyp des comportements, des intrts etdes activits:

(a) proccupation circonscrite un ou plusieurs centre(s) d intrtstrotyp(s) et restreint(s), anormale soit dans son intensit, soit dansson orientation;(b) adhsion apparemment inflexible des habitudes ou des rituelsspcifiques et non fonctionnels;(c) manirismes moteurs strotyps et rptitifs (p. ex., battements outorsions des mains ou des doigts, mouvements complexes de tout le


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corps);(d) proccupations persistantes pour certaines patties des objets.

B. Retard ou caractre anormal du fonctionnement, dbutant avant l ge detrois ans, dans au moins un des domaines suivants: (1) interactions sociales, (2)langage ncessaire la communication sociale, (3) jeu symbolique oud imagination.C La perturbation n est pas mieux explique par le diagnostic du Syndrome deRett ou de Trouble dsintgratif de l enfance.


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CHAPITRE IIPREMIRE TUDE

Ce chapitre est similaire :Quintin, E.M., Bhatara, A., Poissant, H., Fombonne, E., Levitin, DJ (2010).

Emotion perception n music n high-functioning adolescents with autismspectrum disorders. Journal ofAulism nd Developmental Disorders doi:10.1007/s10803-010-1146-0


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Running Head: AUTISM SPECTRUM OISORDERS, EMOTIONS, ANDMUSIC

Emotion perception n musicin high-functioning adolescents with autism spectrum disorders

Eve-Marie Quintin, Universit du Qubec MontralAnjali Bhatara, McGili University

Hlne Poissant, Universit du Qubec MontralEric Fombonne, Montreal Children's Hospital, McGili University Health Centre

Daniel 1 Levitin, McGili University


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AbstractIndividuals with Autism Spectrum Disorders ASD) succeed at a range

of musical tasks. The ability ta recognize musical emotion as belonging ta oneof four categories happy, sad, scared or peaceful) was assessed in highfunctioning adolescents with SD N = 26) and adolescents with typicaldevelopment TD, N = 26) with comparable performance IQ, auditory workingmemory, and musical training and experience. When verbal IQ was controlledfor, there was no significant effect of diagnostic group. Adolescents with ASDrated the intensity of the emotions similarly ta adolescents with TD andreported greater confidence n their responses when they had correctly vs.incorrectly) recognized the emotions. These findings are reviewed within thecontext of the amygdala theory of autism.

Key words: autism spectrum disorders, emotion, music, adolescence

Correspondence: e v c m m j ~ g 1 i 1 1 1 } l f ~ n a j l.com


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Emotion perception in musicin high functioning adolescents with autism spectrum disorders

In Kanner s (1943) description of l children with inborn autisticdisturbances affective contact six showed an interest for music, and sincethat time, musical abilities have been considered as a relative strength nindividuals with autism spectrum disorders (ASO), as compared to their globalprofile (Applebaum, Egel, Koegel, Imhoff, 1979; Rimland, 1964). Aboveaverage auditory processing abilities, including enhanced pitch discrimination(Bonnel et al., 2003; Heaton, Pring, Hermelin, 1999) and increasedsensitivity to alterations of single pitches n a melody (Heaton, Pring, et al.,1999; Mottron, Peretz, Mnard, 2000) have been observed n children andadolescents with ASO. Children with autism can identify single pitches moreaccurately and possess better long-term memory for pitches than typicallydeveloping children (Heaton, Hermelin, Pring, 1998, Heaton, 2003; Heaton,Williams, Cummins, Happ, 2008). Music and music therapy have also beenshown to have a powerful and lasting effect on a variety of outcome measuresmong individuals with ASO, facilitating social interaction and general

behavioral improvements (Kaplan Steele, 2005; Kim, Wigram, Gold,2008; Whipple, 2004).


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The communication o emotion is generally regarded to be a primarypurpose, intent or effect o music Juslin Sloboda, 2001; Meyer, 1956).Hence, the evidence ofpreserved musical ability in ASD is intriguing becauseimpairments in processing emotionaJ information are characteristic o autismBuitelaar, van der Wees, Swaab-Barneveld, van der Gaag, 1999; see

Hobson, 2005 for a review). The relationship between autism and emotions hasbeen studied extensively Hobson, 2005), but few studies have focused on howindividuals with ASD perceive emotions conveyed by music.

Children with autism were shown to identify melodies in a major modeas happy and melodies in a minor mode as sad Heaton, Hermelin, Pring,1999), a distinction that typically developing children can normally accomplishby 3 or 6 years o age depending on study design Dalla Bella, Peretz,Rousseau, Gosselin, 2001; Kastner Crowder, 1990). Children with ASDare more accurate than children with Down syndrome when asked to associatemusical excerpts with visual representations o feelings: anger, fear, love,triumph, and contemplation Heaton, Allen, Williams, Cummins, Happ,2008). However, in that particular study, the effect o diagnosis failed to reachstatistical significance when verbal mental age was accounted for Thus, theauthors suggest that emotional deficits present in ASD do not generalize tomusic and that understanding o music is limited by cognitive function,


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specifically verbal ability. A detailed comparison of groups for each one of thefive emotions included in the study would have been interesting. However, datawere only presented for ail five emotions collapsed together.

Parents report that affect elicited by music in their children with SOremains for prolonged periods of time in comparison with what is reported byparents of contrais Levitin et al., 2004). Compared to controls, children andadolescents with SO are equally distracted by music when t accompaniesmoving visual images Bhatara, Quintin, Heaton, Fombonne, Levitin, 2009).Adults with SO respond to and appreciate music in a fashion similar to thetypical listener, as indicated by a semi-structured interview Allen, Hill,Heaton, 2009). However, adults with SO tend to describe the effects of musicn terms of arousal or intemally focused language e.g. calm, tense) rather thanemotionallanguage e.g. happy, sad).

Thus far, investigating emot ion perception via tasks of identification,recognition or categorization thraugh music in SO has yielded interestingresults and warrants further exploration. In addition, employing musical stimuliaddresses methodological concems encountered in more traditional studies ofemotion recognition. For one, it reduces reliance on verbal material. This simportant because it has been suggested that individuals with SO who havehigher levels of cognitive functioning indicated by higher verbal or nonverbal


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mental age or IQ) can adopt cognitive strategies enabling them to solveemotion recognition tasks successfully (Hobson, 1986; Ozonoff, Pennington,Rogers, 1990; Teunisse de Gelder, 2001). Emotion research could alsobenefit from alternatives to the photographs and tine drawings o faces or partso faces often used as experimentaJ stimuli. Behavioral and imaging datasuggests that children and adults with ASO do not process facial eues,specifically the eyes, in the same way as typically developing individuals(Gross, 2004; Pelphrey et al., 2002; Schultz et al., 2000; Spezio, Adolphs,Hurley, Piven 2007). This may cause differences in emotion recognition inASO that are specific to faces but do not appear across other domains.

Studies in the auditory domain suggest that children with autismrecognize basic emotions su ch as happiness, sadness, and anger in nonverbalvocalizations (Ozonoff et al., 1990) and adults with Asperger syndrome canrecognize these same emotions in the voice (O'Connor, 2007). However, adultswith high-functioning autism or Asperger syndrome are impaired atrecognizing complex emotions or mental states portrayed by the voice such asbeing hopeful, concerned, nervous, or embarrassed (Golan, Baron-Cohen, Hill,

Rutherford, 2007; Rutherford, Baron-Cohen, Wheelwright, 2002).Individuals with ASD have difficulty matching nonverbal vocalizations(Hobson, 1986) and speech to videos (Loveland et al., 1995) or pictures


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(O Connor, 2007) o people displaying basic emotions. ln addition, level ofunctioning (low vs high), but not diagnosis (autism vs control), candistinguish among children, adolescents, and young adults in their ability torecognize basic emotions conveyed in videos where verbal and/or nonverbalemotional cues are emphasized to varying degrees (Loveland et al., 1997).

Although most studies have found that, when verbal ability isconsidered, children with autism (Castelli, 2 5; Ozonoff et al., 1990) andadults with high-functioning autism (Baron-Cohen, Wheelwright, Joliffe,1997; Neumann, Spezio, Piven, Adolphs, 2006) can recognize facialexpressions o basic emotions, sorne studies report deficits in similar tasks(Baron-Cohen, Spitz, Cross, 1993; Celani, Battacchi, Arcidiacono, 1999)that have been attributed to impaired recognition o one emotion in particular:fear (Pelphrey et al., 2002). For example, Teunisse and de Gelder (2001)presented faces which were morphed along a continuum from one emotion toanother. They found that young adults with high-functioning autism andtypically developing young adults discriminate happy versus sad similarly, butthat they discriminate angry versus sad and angry versus afraid differently (i.e.the identification slope for the angry-sad and angry-afraid continuum differedbetween ASO and control groups, and although there were no post-hocanalyses, the slope was steeper for the control group).


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The amygdala is known to play a role in the processing o complexmental states including social emotions (Adolphs, Baron-Cohen, Tranel,2002; Baron-Cohen et al., 1999) and the recognition o fear in both facialexpressions (Adolphs, Tranel, Damasio, Damasio, 1994, 1995) and auditorystimuli (Scott et al., 1997). Adults with unilateral amygdala resection havedifficulty recognizing scary and peaceful music (Gosselin et al., 2005; peacefulcan be thought o as a control for scary, hence its use). Higher functioningadolescents and adults with ASD, like patients with amygdala damage, showdifficulty identifying eye-gaze direction and facial expressions o fear (Howardet al., 2000) and trustworthiness (Adolphs, Sears, Piven, 2001). They alsoshow an atypical pattern offear acquisition (Gaigg Bowler, 2007). Althoughthey exhibit appropriate electrodermal response to distress cues, they showhyporesponsiveness ta threatening stimuli (Blair, 1999). Findings from eventrelated potential (ERP) studies demonstrate that 3 to 4 year alds with ASD donot exhibit the typical N300 and negative slow wave responses to fearfuJ versusneutral faces (Dawson, Webb, Carver, Panagiotides, McPartland, 2004).Thus, Baron-Cohen and colleagues (2000) proposed the amygdala theory oautism, which posits that reduced functioning o the amygdala(hypoamygdalism) or circuits including it contribute to social and emotionaldeficits and may explain abnormal responses to fear in autism. However,


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animal models (Amaral, Bauman, Schumann, 2003) and psychologicalassessments of a patient (S.M.) with bilateral amygdala damage, (Tranel,Gullickson, Koch, Adolphs, 2006) suggest that amygdala damage does notimpair social behavior nor the range o affects and emotions, although it altersreactions to or sense offear, danger, and distrust. Specifically, S.M. srecognition o scary music is impaired (Gosselin, Peretz, ]ohnsen, Adolphs,2007). Thus, Amaral and colleagues (2003) suggest that atypical amygdalafunctioning accounts primarily for increased anxieties in ASD rather than socialdeficits pel se.

As noted by Baron-Cohen and colleagues (2000), research on emotionalresponsiveness including fear represents an indirect way to confirm theamygdala theory o autism in ASD (the direct way requiring imagingtechniques). This has fuelled many studies focusing on fear recognition inASD, most o which have been conducted in the visual domain. Theexperimental task presented here seeks to assess emotion recognition in adifferent modality: music. To the authors knowledge, only one study to date(Heaton, Allen, et al., 2008) has included scary music in tasks o emotionrecognition in ASD, but data for ail the emotions presented were analyzedtogether (i.e. no separate analysis was carried out on resuJts for recognition oscary music specifically).


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Based on the experiments conducted by Gosselin and colleagues (2005,2007), the present study uses a forced-choice experimental procedure to explorethe ability o individuals with ASO to recognize or categorize differentemotions in music and explores perception o emotional intensity in music.Happy, sad, scary, and peaceful music are employed to compare results withthose obtained in previous studies (Gosselin et al., 2005, 2007; Heaton,Hermelin, et al., 1999). It is hypothesized that children and adolescents withASO will be able to recognize happy and sad music (per Heaton, Hermelin, etal., 1999). However, the amygdala theory o autism (Baron-Cohen et al., 2000)and studies including patients with damage to the amygdala (see Gosselin et al.,2005) suggest that individuals with ASO will exhibit difficulties recognizingscary and peaceful music, and will provide lower ratings o emotional intensityin comparison to controls. In addition, self-awareness o emotion perceptionwill be assessed through confidence ratings given by participants. This has notbeen studied extensively, therefore, confidence ratings are being used here asexploratory measures. This will allow for a test o Hill, Berthoz, and Frith s(2004) argument that, although individuals with ASO show sorne degree oinsight, there seems to be a dissociation between what they think, feel orexperience and their descriptions oftheir thoughts, feelings, and experiences.


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with Asperger, and 1 with PDD-NOS. Independent samples {-tests confirmedno significant difference between groups on the following: (a) chronologicalage, b) sequential auditory processing and auditory working memory, and (c)number ofyears o musical training and number o instruments played.Auditory processing and working memory b above) were assessed using theDigit Span and Letter-Number Sequencing subtests o the WechslerIntelligence Scale for Children, 41h edition (WISC-IV: Wechsler, 2003) becausethe experimental task requires use o temporal auditory memory. Musicaltraining and experience c above) was assessed by combining information fromthe Salk and McGill Musical Inventory (SAMMI, Levitin et al., 2004 )completed by parents and a semi-structured interview conducted with theparticipants (Queen s University Music Questionnaire - Revised, based onCuddy, Balkwill, Peretz, Holden, 2005).

Participants with TD were recruited through word o mouth andadvertisements placed at the university and posted in four schools in Montreal(two elementary schools and two high schools). Participants with ASD wererecruited through a specialized c1inic for ASD at the Montreal Children sHospital 25 participants) and a Montreal school offering special education forchildren with ASD 8 participants). Ail pal1icipants with ASD had received a


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diagnosis by a specialized medical team chi Id psychiatrist, developmentalpsychologist, etc.) based on DSM IV criteria.

Parents filled out the Social Responsiveness Scale SRS; Constantino etal., 2003) and the Social Communication Questionnaire SCQ; Rutter, Bailey,

Lord, 2003). The SRS estimates social awareness, cognition,communication, motivation, and mannerisms. The SCQ indexes reciprocalsocial interaction, communication, and restricted, repetitive, and stereotypedpatterns of behavior. Scores on the SRS and SCQ are highly correlated to theAutism Diagnostic Interview .65 to .77 for SRS and ADI scales; 71 for SCQand ADI total scores), and the SRS and SCQ have been shown to distinguishASD from other neurodevelopmental and psychiatrie disorders ConstantinoOruber, 2005; Rutter et al., 2003). This provided descriptive information andconverging evidence of the diagnosis) in the case of adolescents with ASD. Italso confirmed that participants with TD did not show signs of ASD. Beforeproceeding to group-matching, 3 adolescents originally classified as TD hadbeen excluded because they presented a neurodeveIopmental or psychiatriedisorder that interfered with testing, ADHD for example. None of the profilesfor the remaining adolescents with TD indicated the possibility of ASD or otherdisorders. Two participants with ASD included in the 26 participants retainedfor analyses did not meet the eut off for ASD on the SCQ, a raw score of 15,


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but they scored in the ASO range on the SRS. Therefore, they were retained inthe analyses.

INSERT TABLE 1 AROUNO HERE

timulus creation and experimental procedureA musical task was created by the present authors to assess recognition

or categorization of emotions combining the methodologies described byGosselin and colleagues (2005) and Rapport, Friedman, Tzelepis, and VanVoorhis (2002). This task was validated with 20 participants (19-39 years old; 7men and 3 women) recruited through word of mouth and advertisementsplaced at the university in order to evaluate how normal healthy adults respondto the tasks and to infer probable reactions in adolescents with typicaldevelopment and ASO. The validation study included 28 music clips that hadpreviously been used in the last author s laboratory to target happiness, sadness,scariness, and peacefulness. Ofthose the 20 music clips (five for each targetemotion) for which the highest agreement was obtained were retained for theexperiment (see Appendix 1).

Before testing, participants with T and ASO were asked to identify theemotions depicted by 4 faces (without labels) and positive feedback or


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correction was given. The 4 faces were then presented with the appropriatelabel (happy, sad, scared, and peaceful). Ouring testing, a judgment screenappeared on the computer 7 seconds after the beginning o exposure to themusic clip. Participants chose which o the 4 faces coupled with the appropriatelabel best described the music clip. There was only one judgment screen ; thesame 4 faces and labels were presented for each musical stimulus (seeAppendix 2). These 4 emotions were employed in order to present the sameemotions that Gosselin and colleagues 2005) had focused on for patients withdamage to the amygdala. A forced-choice procedure was used pel previousresearch (Juslin Sloboda, 2001) and thus the experimental task will bereferred to from this point on as a task o emotion recognition.

To avoid possible stimulus or participant biases due to factors su ch asage, gender and ethnicity, line drawings offaces were used instead ofpictures(visual stimuli adapted from Hess, Adams, Kleck, 2004, 2005 . Linedrawings have also been successfully employed in the past in experiments withindividuals with ASO (Heaton, Hennelin, et al., 1999). The order opresentation o the music clips was randomized for each participant. Responseswere considered to be correct (and assigned a score o 1) if the emotionselected by the participant corresponded to the intended emotion.,,2 Responseswere considered incorrect (and assigned a score of 0) if the selection did not


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match the intended emotion. The maximum possible score was 20 for thetotal score and 5 for the score of each emotion. Participants also rated howintensely the music clip conveyed the selected emotion by using the computermouse to move a slider along a continuous scale of 32 cm where ratings rangedfrom slightly intense (0) to very intense (1). With an identical slider scale,participants rated how confident they were that they had correctly recognizedthe emotion from not at ail confident (0) to very confident (1). Response timeswere also obtained for the time taken to select an emotion. The response timesreported do not include the 7 seconds listening period.

Participants heard the music clips through stereo loudspeakers (AdventPowered Partners 570, Audiovox Electronics Corporation, New York, 2004)connected to a laptop computer (Powerbook 4 15 , Apple Computer Inc,2006). The task was programmed in PsiExp (for the graphics, Smith, 1995) andMaxMSPRunTime (for the sounds, Cycling 74/IRCAM 2005). The musicclips' durations were between 30 and 50 seconds. Equal subjective loudnesswas obtained by collecting loudness matchingjudgments from 5 trainedlisteners in a separate validation study, a method more reliable than usingacoustical or electrical measurements for time-varying stimuli such as music(Caclin, McAdams, Smith, Winsberg, 2005; Marozeau, de Cheveign,McAdams, Winsberg, 2003). Each musical clip had a sound pressure level


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varying between 50 decibels and 70 decibels A-weighted at the position of theparticipants' ears as measured with a Brel Kj


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which emotion was selected instead of the intended emotion when incorrectresponses were given, with inter-rater agreement and Chi-Square test. Patternsof confusions were compared between groups with intraclass correlations.Next, correlations were performed on ratings of intensity and confidence andresponse times. MANOVA and ANOVAs were performed on these measureswith a specifie interest for group differences in terms of intensity ratings giventhe amygdala theory of autism. Confidence ratings were compared within theASO group to explore self-awareness of emotion recognition n ASO in linewith the work of Hill and colleagues (2004). Finally, the impact of musicaltraining and experience on task performance was evaluated by creating groupsbased on these factors and ANOV As and ANCOVAs were performed.

Resultsmotion recognition

Performance of each group on emotion recognition is reported n Table2. Visual examination of Table 2 reveals that, at least in terms of raw scores onthe task, the mean performances of the ASO group are slightly below those ofthe TO group. Repeated measures ANOVA and ANCOVAs (Table 3) wereconducted with intended emotion as a within-subject factor with four levels(happy, sad, scared, peaceful), diagnostic group (ASO and TO) as the between


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subject factor, and VIQ as a covariate for the NCOVA. Significant maineffects were found for both diagnostic group and intended emotion (ANOVAin Table 3); the participants with SD were less accurate th an the participantswith TD, but the effects failed to reach significance when VIQ was consideredas a covariate (First NCOVA in Table 3). The diagnostic group's effect sizedecreased form a medium-large to a medium-small effect when VIQ wasconsidered as a covariate. A significant main effect was found for the VIQcovariate with a medium to large effect size. There was no significantinteraction between intended emotion and diagnostic group, indicating thatsome emotions were recognized with greater accuracy than others and that thispattern was similar for both groups. A follow-up repeated measures NCOVA(Second ANCOVA in Table 3) showed a significant interaction between VIQand diagnostic group, indicating that the effect of VIQ on task performance wasnot the same for each diagnostic group.

INSERT T BLE 2 ROUND HERE

INSERT T BLE 3 ROUND HERE


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comparable to the TD group. The effect of gender on task performance wasexplored through ANOV A instead of a linear regression because gender is acategorical variable). That ANOV A revealed that the effect of gender on taskperformance was not significant for both groups combined nor for the groupsconsidered separately.Spec fic emotions

Analyses were conducted to assess specifie a priori hypothesesregarding separate recognition of each of the four emotions in ASD. Bonferroniadjusted one-tailed t-tests, with an adjusted alpha level of .013, failed to showsignificant differences between the ASD and TD groups for recognizing musicas happy, sad, and scared Table 2). An ANCOVA revealed a significant effectofVIQ for recognition of music as scared, but there were no differencesbetween groups whether or not VIQ was considered as a covariate for thisemotion. A significant diagnostic group difference was found for recognizingpeacefulness, with the participants with ASD being less accurate thanparticipants with TD; but the group effect did not remain significant when theeffect ofV Q was controlled for in an ANCOVA, and the effect ofVIQ wasnot significant in this ANCOVA. A stepwise regression was thereforeperformed to assess if any of the other potential predictors previouslyconsidered for the total score see Table 1 predicted the score for recognizing


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peaceful music. Number o instruments played was retained as the onlysignificant predictor, R2 nsITlImenls = .09, = .33, S = .15,P = .04, and VIQwas not retained. An ANGVA revealed that the effect o gender for recognizingpeaceful music was not significant for both groups combined or for the groupsconsidered separately.Analyses confusion matrices

Additional analyses were conducted to further investigate theparticipants' responses. Measures o inter-rater agreement (Cohen, 1960)performed on the data presented in Table 4 revealed that the majority oresponses fell along the diagonal, ASD: K .63; 95% C.I.: .58-.68 and TD: K =.73; 95% c.I.: .68-.78, indicating consistent agreement between the intendedemotion and the emotion selected. Follow-up analyses were performed toassess the possibility that the three remaining incorrect) emotions wereequally confusable. Taking the diagonal entries as fixed values, Chi-Squaretests conducted on the off-diagonal cells incorrect responses) revealed that thethree remaining emotions were not selected equally often (Table 4); sevencomparisons showed signiticance and one showed a trend. Visual inspection oTable 4 suggests that peacefulness tended to be confused with happiness orsadness for both diagnostic groups. The pattern o confusions made by bothgroups was not significantly different; that is i an emotion was confused with


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another one, this was the case equally for both groups as demonstrated by theintraclass correlation coefficients (Shrout Fleiss, 1979) obtained for eachintended emotion , Happy: .99, Sad: .98, Scared: .99, Peaceful: .95.

INSERT TABLE 4 AROUND HERE

Inlensity nd confidence ratings nd response limesAccuracy (correct vs. incorrect emotion recognition) was significantly

positively correlated to ratings ofintensity Kendall's tau T) = .14 p:S .01, andto ratings of confidence, Kendall's tau T) = .16, s .o\. In turn, intensity andconfidence ratings were correlated to each other, Pearson r = .63, p s .01, asrevealed by two-tailed Pearson correlations. These correlations remainedsignificant when groups were analyzed separately. In addition, response timeswere significantly negatively correlated to confidence ratings for participantswith TD, Pearson r = -.23, P s .0 l indicating that shorter response times wereassociated with higher confidence ratings, but this failed to reach significancefor participants with ASD, Pearson r = -.04, ns.

A MANOVA was performed with the intensity ratings, confidenceratings, and response times as dependent variables. MANOVA was selected totake into account the associations among the dependent variables. Diagnostic


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group (ASD, TD) and response accuracy (correct or incorrect emotionrecognition) were considered as independent variables.

The difference between diagnostic groups in terms o intensity ratingswas nonsignificant, F I,1040) = 2.13,p = .15. Correct responses wereassociated with higher intensity ratings than incorrect responses, F 1,1040)31.14, P < .0 1. The interaction between diagnostic group and accuracy wasnonsignificant, F I,1040) .77,p .38 (Figure 2).

Although the TD group generally gave higher confidence ratings,F 1,1040) 21.10, P < .0 l, confidence ratings were lower for both the TD andthe ASD group when their responses were incorrect, F 1,1040) 37.68, P Z Z

"''\. ilY , q-9'''' q" "Musical Puzzle


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CHAPITRE IVDISCUSSION GNRALE

4 1 Premire tude

Les individus prsentant un TSA prouvent de la difficult identifierdes motions du visage (Baron-Cohen, Wheelwright, Hill, et al., 2001; BaronCohen, Wheelwright, Spong, et a1. 2001; Golan et al., 2010) et de la voix(Golan, Baron-Cohen, Hill, Rutherford, 2007; Jolliffe Baron-Cohen, 1999;Rutherford, Baron-Cohen, Wheel wright, 2002), ce que l on peut associer auxcritres diagnostiques tablis pour les TSA en matire de dficits d'interactionsociale et de communication verbale et non verbale. Afin d'explorer plus loinces premiers constats, nous nous intressons ici la reconnaissance desmotions chez des enfants et des adolescents prsentant un TSA et un hautniveau de fonctionnement dans une modalit peu tudie avec cette population:l musique. Les rsultats de la premire tude rvlent que:

(a) les enfants et les adolescents prsentant un TSA peuvent reconn trecert ines motions en musique Uoie, tristesse, peur, quitude);


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(b) les enfants et les adolescents prse

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