Stomatodynies primaires et secondaires : un diagnostic difficile

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Douleurs Évaluation - Diagnostic - Traitement (2008) 9, 298—310 Disponible en ligne sur www.sciencedirect.com VOTRE PRATIQUE Stomatodynies primaires et secondaires : un diagnostic difficile Primary and secondary stomatodynia: A difficult diagnosis Carlos Madrid 1,, Kahina Bouferrache, Bernadette Biollaz, Peter Möller, Sandra Toma Service de stomatologie et de médecine dentaire, polyclinique médicale universitaire, université de Lausanne, rue du Bugnon 44, 1011 Lausanne, Suisse Disponible sur Internet le 12 novembre 2008 MOTS CLÉS Stomatodynies primaires et secondaires Résumé La stomatodynie primaire touche essentiellement des femmes après la ménopause qui présentent des signes de somatisation, de dépression et anxiété, à des valeurs supérieures à celles de sujets témoins. Il s’agit d’une douleur chronique souvent intense à type de brû- lure, débutant à la langue pour envahir toute la cavité buccale, augmentant en intensité dans la journée avec un retentissement émotionnel important. Deux symptômes associés sont fré- quemment décrits par les patientes : une sensation de bouche sèche et une perturbation des perceptions gustatives. L’étiopathogénie reste incertaine, évoquant la participation des hor- mones sexuelles féminines et des facteurs neuropathiques par possible neuropathie sensorielle des petites fibres de la muqueuse buccale. La normalité de l’examen clinique et des examens complémentaires la différencie des stomatodynies secondaires. Les approches thérapeutiques consistent en l’utilisation de doses faibles de clonazépam de fac ¸on topique sans déglutition ou systémique. L’association avec des antidépresseurs tricycliques a donné des résultats variables. L’approche par thérapie cognitivo-comportementale a été tentée avec succès par certaines équipes. © 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. KEYWORDS Primary and Summary Primary stomatodynia involves mainly women after menopause presenting soma- tization, depression and anxiety at values higher than control subjects. This chronic pain is often an intense burning pain beginning in the tongue the entire oral cavity, increasing in Article déjà publié: Madrid C, Bouferrache K, Biollaz B, Möller P, Toma S. Stomatodynies primaires et secondaires: un diagnostic difficile. Ann Otolaryngol Chir Cervicofac; 2007; 124(S1): S56—S67. Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (C. Madrid). 1 Dr Carlos Madrid. 1624-5687/$ — see front matter © 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. doi:10.1016/j.douler.2008.08.003

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Douleurs Évaluation - Diagnostic - Traitement (2008) 9, 298—310

Disponib le en l igne sur www.sc iencedi rec t .com

VOTRE PRATIQUE

Stomatodynies primaires et secondaires : undiagnostic difficile�

Primary and secondary stomatodynia: A difficult diagnosis

Carlos Madrid1,∗, Kahina Bouferrache,Bernadette Biollaz, Peter Möller, Sandra Toma

Service de stomatologie et de médecine dentaire, polyclinique médicale universitaire,université de Lausanne, rue du Bugnon 44, 1011 Lausanne, Suisse

Disponible sur Internet le 12 novembre 2008

MOTS CLÉSStomatodyniesprimaires etsecondaires

Résumé La stomatodynie primaire touche essentiellement des femmes après la ménopausequi présentent des signes de somatisation, de dépression et anxiété, à des valeurs supérieuresà celles de sujets témoins. Il s’agit d’une douleur chronique souvent intense à type de brû-lure, débutant à la langue pour envahir toute la cavité buccale, augmentant en intensité dansla journée avec un retentissement émotionnel important. Deux symptômes associés sont fré-quemment décrits par les patientes : une sensation de bouche sèche et une perturbation desperceptions gustatives. L’étiopathogénie reste incertaine, évoquant la participation des hor-mones sexuelles féminines et des facteurs neuropathiques par possible neuropathie sensorielledes petites fibres de la muqueuse buccale. La normalité de l’examen clinique et des examenscomplémentaires la différencie des stomatodynies secondaires. Les approches thérapeutiquesconsistent en l’utilisation de doses faibles de clonazépam de facon topique sans déglutition ousystémique. L’association avec des antidépresseurs tricycliques a donné des résultats variables.L’approche par thérapie cognitivo-comportementale a été tentée avec succès par certaineséquipes.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDSPrimary and

Summary Primary stomatodynia involves mainly women after menopause presenting soma-tization, depression and anxiety at values higher than control subjects. This chronic pain isoften an intense burning pain beginning in the tongue the entire oral cavity, increasing in

� Article déjà publié : Madrid C, Bouferrache K, Biollaz B, Möller P, Toma S. Stomatodynies primaires et secondaires : un diagnosticdifficile. Ann Otolaryngol Chir Cervicofac; 2007; 124(S1): S56—S67.

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : [email protected] (C. Madrid).

1 Dr Carlos Madrid.

1624-5687/$ — see front matter © 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/j.douler.2008.08.003

Stomatodynies primaires et secon

secondarystomatodynia

management consists in using low doses of topical clonazepam without swallowing or syste-mic clonazepam. The association of this drug with tricyclic antidepressants has given variableresults. A cognitive behavioural management has been successfully attempted.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

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Introduction

Le terme stomatodynie de « stoma » (la bouche) et « odynê »,la souffrance recouvre des entités médicales très variéestant sur le plan de la symptomatologie que de l’étiologie.L’International association for the study of pain, (IASP), aproposé une définition des stomatodynies qui ne lève pasl’ambiguïté : « une douleur à type de brûlure sur la langueet les autres membranes muqueuses ».

En 1999 et 2002, Zakrzewska et Hamlyn [1,2] ont pro-posé une définition plus claire : la stomatodynie est scindéeen « primaire » ou syndromique ou encore idiopathiqueet « secondaire » ou symptomatique d’une affection sous-jacente.

La stomatodynie primaire est connue dans le mondeanglosaxon comme le syndrome des brûlures buccales (bur-ning mouth syndrome). Il s’agit d’une sensation de brûlureintraorale pour laquelle aucune cause dentaire ou médicalene peut être retrouvée et qui se manifeste sur une muqueusebuccale d’apparence pratiquement normale. Une proportionimportante des patients affectés présente des signes asso-ciés : une sécheresse buccale subjective, des paresthésiesbuccales, et des troubles de la perception du goût des ali-ments. Cette association de symptômes permet de faire dela stomatodynie primaire un véritable syndrome.

La stomatodynie primaire est égalementnommée dans la littérature sous un florilège non

exhaustif de vocables : langue douloureuse,glossodynie, glossopyrosis et donc syndrome de

brûlures buccales.

On parlera de stomatodynie secondaire ou symptoma-tique lorsque la sensation de brûlure est un symptômeparmi d’autres, cliniques ou biologiques, qui se rattachentà une affection identifiable et dont le traitement conduità la résolution ou à l’amélioration significative de lastomatodynie.

D’un point de vue taxonomique, il n’existe pas deconsensus sur le classement des différentes formes dedouleurs orofaciales idiopathiques [3]. Ainsi, les stomatody-nies, les odontalgies atypiques, les algies faciales atypiques

et les arthromyalgies idiopathiques sont-elles alternative-ment classées séparément ou regroupées, voire confondues.L’équipe de Woda a proposé en 2005 à partir d’analyses mul-tivariées une classification taxonomique de ces douleurs quel’on retrouve en Fig. 1.

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tomatodynie primaire ou syndrome desrûlures buccales

a stomatodynie primaire constitue un syndromedouloureux » sans lésion visible décelable ni étiologierganique connue. Comme dans les autres douleurs somato-ormes, il y a dans cette affection une grande discordancentre l’importance des sensations subjectives et l’absencee support lésionnel objectif.

Longtemps considérée comme un diagnostic’élimination, la stomatodynie primaire présente enéalité un tableau de diagnostic positif fondé sur cinqritères majeurs et cinq critères renforcateurs que nousvons résumés dans le Tableau 1.

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ans la stomatodynie primaire ou secondaire, les douleursont strictement buccales. C’est ce critère topographiqueui permet de séparer les stomatodynies des arthromyal-ies et algies faciales atypiques qui forment les autres algiesrofaciales idiopathiques persistantes.

Dans la « stomatodynie primaire », les douleurstteignent d’abord la langue (principalement les deux tiersntérieurs, le palais dur, les lèvres et les gencives) [4—6].es brûlures du plancher buccal ont également été décrites.

L’extension vers la région pharyngée est néanmoins fré-uente avec des paresthésies associées à type de sensatione rétrécissement des voies aérodigestives négatives à’endoscopie. L’irradiation vers des régions cutanées est rareais possible.La localisation de la douleur est généralement bilatérale

t symétrique [7]. Elle ne suit aucun territoire anatomique.

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es données disponibles confirment l’impression cliniquenanime : ce sont principalement des femmes, avec une pré-alence accrue avec l’âge et après la ménopause [1]. Leombre d’hommes varie d’un pour trois à dix femmes selones auteurs [8]. Dans notre expérience récemment confir-ée par Lamey et al. [9], les femmes atteintes plus jeunes

nt une histoire d’hystérectomie précoce. La perception de

daires : un diagnostic difficile 299

intensity through the day with a high level of emotional after effects. These patients often des-cribe two associated symptoms: mouth dryness sensation and altered taste. The causes remainuncertain. The participation of female sexual hormones and neuropathic factors has been sug-gested possibly through a sensory neuropathy of small fibers of the oral mucosa. Normal clinicalexaminations and non-clinical tests differentiate primary from secondary stomatodynia. The

a ménopause paraît également plus traumatisante chez lesemmes atteintes que dans les groupes témoins : 75 % desemmes atteintes de stomatodynie primaire se disent nonréparées à la ménopause par comparaison avec 36 % desémoins.

300 C. Madrid et al.

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igure 1. Taxonomie des douleurs orofaciales chroniques et plac

Les données concernant la prévalence dans la popu-ation générale sont difficiles à interpréter compte tenue la grande hétérogénéité des méthodes de diagnosticmployées et des groupes étudiés. Ainsi, la prévalence dansne revue systématique a-t-elle pu varier de 0,7 à 15 % ! [1].

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Tableau 1 Critères pour le diagnostic positif d’une stomatod

Questions Critères de première intention

Où ? (A) La douleur est localisée à une ou plusieurs régde la muqueuse buccale : langue, lèvres,gencives, palaisLa douleur est diffuse à toute la muqueusebuccale

Qui ? (B) Nette prévalence féminineAprès la ménopause (> 50ans)

Quand ? (C) Douleur depuis plus de 3 mois

Pourquoi ? (D) Il n’existe pas de cause organique identifiablecliniquement ou par des examenscomplémentaires

Comment ? (E) La douleur est décrite en termes de brûlureLa douleur va crescendo avec un pic douloureen fin de journéeLa douleur est constante sur tout ou partie dejournée

Le patient éprouve des signes associés : sécheresse buccale subjectivêtre établi lorsque les formules suivantes sont satisfaites : Al ou 2 + B +renforcateurs confirme le diagnostic de première ligne.

stomatodynies [35].

Berghal et Berghal [4] dans une étude où le risque deonfusion avec une stomatodynie secondaire était écartéar un examen de la cavité buccale rapportent une pré-alence générale de 3,7 % qui se répartit en 1,6 % chez lesommes et 5,5 % chez les femmes.

ynie primaire ou syndrome des brûlures buccales.

Critères renforcateurs

ions Ne suit pas un trajet nerveux

Antécédent de dépression

Parfois intervalles libres et douleurs périodiquessur plusieurs mois ou années

Le patient relie très souvent le début des douleursà un événement dentaire

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Le sommeil est peu ou pas perturbé par la douleurLa douleur est calmée au cours des repasLe patient éprouve des signes associés : sécheressebuccale subjective, paresthésies buccales,dysgueusie

e, paresthésies buccales, dysgueusie. Le diagnostic positif peutC + D + El ou 2 ou 3. La présence de l’un quelconque des critères

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Stomatodynies primaires et secondaires : un diagnostic diffic

Le chiffre le plus probant est celui rapporté parTammiala-Salonen et al. [10] qui ont étudié une popula-tion communautaire de 600 sujets. Ceux qui rapportaientdes brûlures buccales étaient contactés et un interrogatoireet un examen détaillés étaient effectués. Après la réalisa-tion de l’ensemble des examens et des traitements indiqués,la proportion de patients se plaignant de brûlures buccalestombait de 15 à 1 %. Ce 1 % résiduel représente probable-ment l’estimation la plus proche de la prévalence réelle desstomatodynies primaires.

Les tentatives d’identifier des populations à risquepour la stomatodynie primaire donnent des résultatsvariables. Il existe une littérature impressionnante surle profil psychiatrique des patientes atteintes. Elles ontainsi un score significativement élevé sur les échelles desomatisation, troubles obsessionnels compulsifs, sensibilitépersonnelle, dépression, anxiété, hostilité, phobie et psy-chose lorsqu’elles sont comparées à des sujets témoins [11].Ces résultats ont été corroborés par des séries plus res-treintes ultérieures [12,13].

On pourrait évidemment objecter que laplupart des facteurs psychiatriques associés sont

communs à tous les patients douloureuxchroniques et donc non spécifiques et il s’avèreclassiquement difficile de séparer les facteurs

psychiatriques favorisants la douleur chroniquede ceux qui en sont la conséquence [14].

Lamey et al. [9] ont montré par ailleurs qu’il existe desdifférences du point de vue de la santé générale entre lespatientes atteintes de stomatodynie primaire et les témoins.Il y a une proportion de sujets atteints significativementsupérieure aux témoins et ils ont éprouvé des affectionssomatiques au cours des 12 derniers mois. Les patientesprésentant une stomatodynie primaire étaient caractériséespar des troubles gastro-intestinaux, une fatigue chroniqueet une cancérophobie en proportion significativement supé-rieures aux témoins.

Quand ?

La douleur est présente depuis plus de trois à six mois.Les extrêmes en termes de durée vont de trois mois à12 ans [15,16]. Elle peut aussi revenir après un intervallelibre et se manifester alors de manière périodique sous lamême forme et sur une durée supérieure à plusieurs mois ouannées [17].

La douleur est principalement diurne et évolue selon troismodalités définies dans le Tableau 2 en fonction de leurfréquence et de leur évolution. Selon nous, néanmoins, laplupart des sujets se rattachent au groupe 1 pour lequel, ladouleur apparaît progressivement le matin après un inter-

valle variable avec le réveil et va crescendo au cours dela journée pour atteindre un « paroxysme vespéral » vers20 heures. Exceptionnellement, la douleur peut être ryth-mée sur une période très courte (un jour sur deux parexemple).

Dans la stomatodynie primaire, la douleur ne réveillejamais et ne perturbe que peu l’endormissement.

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301

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rushka [15] rapporte une installation progressive des dou-eurs chez 63 % des sujets et soudaine chez 37 %. Dans 33 %es cas, ce sont des soins dentaires qui sont désignés par laatiente comme le primum movens de la douleur. Dans 10 %,’apparition est décrite comme consécutive à une maladie.ans notre expérience, le rétablissement de la chronolo-ie par des interrogatoires croisés permettant d’obtenir unenamnèse précise montre que les soins dentaires incrimi-és ont le plus souvent été effectués à la demande de laatiente après le déclenchement des douleurs alors inter-rétées comme d’origine dentaire par le médecin dentistet la patiente.

À l’EVA, la douleur de la stomatodynie primaire eststimée en moyenne à huit [18]. L’utilisation des échellesultidirectionnelles permet de comparer la douleur de la

tomatodynie primaire avec d’autres douleurs plus connues.lle est alors classée comme identique à la douleur dentairerage de dent) en terme d’intensité, mais comme qualitati-ement différente [15].

La douleur est principalement décrite en termes de brû-ure (65 à 85 % des sujets), de tension (51 %), d’agacante51 %), de fatigante (34 à 37 %) [19,20].

Dans notre expérience, un nombre important deatientes ne décrivent pas de douleur, mais un simplerouble de la sensibilité qui peut aller d’une gêne mal défi-ie, à une sensation de gonflement des tissus, notamment,ans les lèvres ou dans la gorge. Les patientes décriventlors également une sensation d’étouffement qui donneieu à des bilans ORL négatifs. D’autres patientes signalent’apparition récente de granulations sur ou sous la muqueuseui sont rarement retrouvées à l’examen clinique ou neorrespondent qu’à des variations du normal. La papilleétro-incisive est ainsi souvent « découverte » lors de laise en place de la stomatodynie primaire ainsi que des

ones de la muqueuse jugées comme très rouges alors qu’il’agit d’une coloration normale par le réseau capillaire sous-acent. À cet égard, la survenue d’un décès par cancerropharyngé dans la famille ou l’annonce d’un tel diagnosticun proche est probablement le second facteur déclenchantprès les soins dentaires. Il convient de relier ce point avece fait établi par Lamey et al. [9] que les patientes atteintese déclarent trois fois plus cancérophobes que les témoins.

Le terme de « paresthésies buccales médicalementnexpliquées » proposé par Samson à Genève, recouvre pro-ablement mieux la réalité des perceptions de ces patientesue celui de brûlures.

Deux symptômes associés sont fréquemment décrits pares patientes. Une sensation de bouche sèche et une pertur-ation des perceptions gustatives.

La sensation de bouche sèche affecte 50 % des patientes2]. Il n’y a pas d’hyposialie objective associée le plus sou-ent [4,13,15,20]. Lorsque l’hyposialie existe, elle est lelus souvent en rapport avec la prise de psychotropes qui estignificativement supérieure que dans les groupes témoins9]. Une sensation de soif est également décrite parmi les

ignes buccaux associés [15].

La dysgueusie ou l’hypogueusie sont également décritesréquemment en association avec la sensation de brûlureuccale. La dysgueusie peut se traduire par une perceptionrronée du goût des aliments ou par la persistance perma-

302 C. Madrid et al.

Tableau 2 Les différentes formes de stomatodynies primaires selon leur chronologie [18].

Type 1 Type 2 Type 3

Fréquence Tous les joursAbsente le matin au réveil

Tous les joursToute la journée

Tous les joursPériodes sans symptômes

Évolution Augmente progressivementau cours de la journéeMaximale le soirDisparaît à l’endormissement

Intensité constante dans lajournée

Intensité constante en dehorsdes intervalles sans douleur

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clagIdsCpddles papilles fungiformes, l’atteinte de ces fibres explique-

Prévalence 35 % des cas 55 %

ente d’un goût dans la bouche [21,22]. Le goût persistantst principalement l’amertume (33 %) et le goût métallique27 %). Il faut noter que ces dysgueusies sont nettementtténuées comme la plupart des symptômes au cours de’absorption des aliments en particulier solides alors que lesliments liquides exacerbent ces perceptions. Les altéra-ions du goût portent principalement sur la perception dualé (70 %) et sur la perception du sucré et de l’amer (40 %espectivement) [15].

tiopathogénie

La participation des hormones sexuellesféminines est fortement suggérée par la

prévalence sexuelle, le lien chronologique avecla ménopause et la préménopause établi

épidémiologiquement.

Il semble indiquer une relation entre la baisse de laécrétion de ces hormones et l’apparition des symptômes23]. L’apparition de la stomatodynie primaire se fait trois à2 ans après la ménopause [15]. La diminution des hormonesst observée à la ménopause, mais aussi chez les jeunesemmes ovariectomisées qui présentent, plus fréquemmentue les autres (18 %), des brûlures buccales [24]. Malheu-eusement, l’incidence élevée de la dépression chez lesemmes ovariectomisées de la série de Fergusson brouille lesartes.

Néanmoins, Glick et al. [25] ont établi une relation entrea composition salivaire et la balance hormonale en compa-ant la salive de 13 femmes ménopausées asymptomatiquest de 13 témoins. Ils ont montré une modification significa-ive de la composition salivaire qui pourrait être à l’originees brûlures buccales. Ces travaux ont été confirmés plusécemment par ceux de Ben Aryeh et al. [26].

Les tentatives thérapeutiques au moyen d’un traitementormonal substitutif sont décevantes [24]. Forabosco et al.23] montrent que la moitié des patientes ménopausées selaignant de paresthésies buccales montrent une diminu-ion des symptômes subjectifs après THS. À noter que cettetude suggère que les patientes symptomatiques d’un pointe vue subjectif mais asymptomatiques sur le plan objectif

acroscopique présenteraient une altération significative

rophique de la muqueuse buccale non retrouvée chez cellesui sont postménopausées sans symptomatologie doulou-euse. Dans l’étude de Wardrop et al. [27], deux tiers desemmes présentant un inconfort buccal après la ménopause

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cas 10 % des cas

ans symptomatologie clinique objective voyaient la symp-omatologie orale s’améliorer après instauration d’un THS.es différences pourraient être expliquées par le fait queoutes les femmes ne présentent pas des récepteurs estro-éniques au sein de la muqueuse buccale, selon Foraboscot al. Les récepteurs estrogéniques ne sont retrouvés dansa muqueuse buccale que chez six femmes fertiles sur dix.e qui expliquerait, associé à d’autres facteurs, que nombree femmes échappent à la maladie.

Des « facteurs neuropathiques » sont également proba-lement impliqués dans le développement de la stoma-odynie primaire. On a ainsi pu mettre en évidence deserturbations neuropathiques chez les patientes atteintese stomatodynie primaire :une diminution de la perception gustative a ainsi été miseen évidence chez les patientes atteintes [28] ;une tolérance à la douleur plus élevée au bout de langue[15] ;un seuil de sensibilité plus élevé aux stimulations par lelaser argon [29] chez les patients atteints de stomatodynieprimaire.

Jaaskelainen et al. [30,31] se sont efforcés d’évaluer laiste neuropathique dans la stomatodynie primaire en étu-iant le réflexe trigéminofacial par lequel une stimulationlectrique des territoires cutanés du trijumeau induit un cli-nement des yeux. Il montre chez les patients atteints detomatodynie primaire une altération des fonctions tactileson nociceptives.

Tout récemment, Lauria et al. [32,33] ont faitonsidérablement avancer l’hypothèse neuropathique dansa stomatodynie primaire. Ils ont pu, chez huit patientestteintes de stomadynie primaire, prélever des biopsies lin-uales et un nombre identique chez des témoins volontaires.ls ont mis, en évidence chez les patientes atteintes, uneégénérescence diffuse des fibres nerveuses épithéliales etubpapillaires dans les deux-tiers antérieurs de la langue.ela démontrerait selon eux le lien entre la stomatodynierimaire et une neuropathie sensorielle des petites fibrese la langue. Les fibres nerveuses épithéliales établissantes contacts synaptiques avec les bourgeons du goût et

ait, outre la douleur par déafférentation, la dysgueusieréquemment associée.

Nous résumons dans la Fig. 2 (modifiée d’après Scala [34])es hypothèses étiopathogéniques les plus avancées des sto-atodynies primaires et secondaires.

Stomatodynies primaires et secondaires : un diagnostic difficile

Figure 2. Une approche étiopathogénique des stomatodynies. Lesinteractions d’un ou plusieurs facteurs imparfaitement identifiés(stomatodynies primaires) ou bien identifiés (stomatodynies secon-daires) déterminent des dommages neuropathiques réversibles ouirréversibles. Ce sont ces atteintes neuropathiques qui forment lastomatodynie. De toute évidence, la douleur chronique peut débou-

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Lforofaciale. Les douleurs orofaciales peuvent découler de

cher sur des troubles psychogènes qui amplifient à leur tour lesphénomènes douloureux. Modifié d’après Scala.

Un diagnostic clinique

Longtemps, le diagnostic de stomatodynie primaire a étéprésenté comme un diagnostic d’élimination qui ne pouvaitrésulter que de l’absence d’identification de toute autrecause de douleur buccale. Cette conception a justifié lamise en œuvre de nombreuses investigations paracliniquesqui sont généralement négatives et aggravent la déceptionrécurrente du patient. Des listes d’investigations à meneront ainsi été proposées assorties, il est vrai, de la faiblerecommandation de ne les mener que si elles se trouvaientindiquées par l’interrogatoire ou l’examen clinique [2]. Mal-gré cette précaution, la plupart des patients se livrent au« vagabondage médical » et parviennent généralement à laconsultation de la douleur buccale avec un sac rempli derésultats d’examen complémentaires de toutes sortes : c’estle « signe du cabas ».

Pour notre équipe, après Van der Waal [34], le diagnos-tic de stomatodynie primaire devrait être discuté devant

toute douleur buccale ou péribuccale à type de brûlure oude paresthésie voisine, persistant depuis plus de trois mois,chez une femme ménopausée, dont le sommeil n’est pasréellement perturbé par la douleur ou les paresthésies.

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303

Lorsque l’examen des muqueuses buccales est négatif etue l’examen neurologique des paires crâniennes motricest sensitives de la face est jugé normal par un opérateurntraîné à cet examen, aucun examen paraclinique sup-lémentaire ne nous paraît indiqué. Nous résumons dans laig. 3 un arbre de décision thérapeutique largement inspirée l’arbre proposé dès 1993 par Van der Waal.

rise en charge

es mécanismes étiopathogéniques explicités au paragrapherécédent laissent deviner les approches thérapeutiquesuivies.

On a vu que le traitement hormonal substitutif donnaites résultats inconstants et que même les plus favorablestaient souvent sujets à caution du fait d’une mauvaiseéfinition du syndrome douloureux.

Les tentatives de traitement estrogénique topique seont révélées peu ou pas efficaces [35,36].

L’approche neuropathique a conduit à l’utilisation deoses faibles de clonazépam, moyenne 1 mg/j, soit de faconystémique [21], soit de facon topique [37,38]. Les résultatsont encourageants en particulier l’étude de Gremeau-ichard et al. [37] qui prouve qu’un comprimé à 1 mg delonazépam délité trois fois par jour pendant 14 jours abou-it à une baisse significative de la douleur chez les deux tierses sujets. Le passage plasmatique après traitement topiqueans déglutition était très significativement inférieur à celuibtenu per os. L’efficacité du clonazépam est probablementiée à sa grande affinité pour le complexe récepteur GABAA

benzodiazépine dont la présence n’a pas été démontréeans la muqueuse buccale, mais peut être sérieusement pos-ulée, compte tenu de sa grande ubiquité.

Notre équipe publiera prochainement une étude ouverteur une série de 48 patients pour lesquels la prise quo-idienne systémique de clonazépam donne des résultatsignificatifs.

Comme dans toutes les douleurs neuropathiques,’association avec des antidépresseurs tricycliques ou leurtilisation isolée a été tentée, mais les données de la litté-ature dans ce domaine sont peu exploitables [2].

L’approche par thérapie cognitivocomportementale a étéentée avec succès par Bergdahl [38] en prenant en comptee profil psychologique particulier de ces patients.

tomatodynies secondaires

n peut en effet subdiviser les stomatodynies secon-aires selon leurs causes : locales, référées et systémiquesTableau 3 ) [34,39].

tomatodynies secondaires de causes locales

es affections périphériques qui touchent les structures oro-aciales doivent être envisagées comme cause de douleur

ésions affectant les structures listées dans le Tableau 4.Les douleurs dentaires sont les plus communes parmi

es douleurs orofaciales et peuvent irradier vers des ter-itoires variés de l’aire craniomaxillofaciale. À l’opposé,

304C.

Madrid

etal.

Tableau 3 Les principales causes de stomatodynies secondaires, caractéristiques cliniques, prises en charge.

Affection Cause/clinique Diagnostic/douleur Examens complémentaires Traitement

Candidose Infection mycosique Placards blanchâtres Prélèvement AntifongiquePseudomembraneuse Surélevés

Éliminés au grattageDouleur diffuseGoût métallique

Infection mycosique PlaqueÉrythémateuse érythémateuseAtrophique plane palais

et langueDouleur diffuseGoût métallique

Stomatite géographique Cause inconnue : infections,chocs émotionnels, stress,état allergiques, hérédité

Le siège des douleurscorrespond avec les lésionsde dépapillation oud’érythème

Diagnostic strictementclinique Aucun examencomplémentaire n’estindiqué en général car ilssont anxio- et/oualgogènes

Antifongiques + ou -anxiolytiques si douleur

Zones érythémateusesdépapillées principalementsur la langue

La douleur est inconstantesouvent liée à unesurinfec-tion candidosique

Liseré circiné blanchâtreen périphérie des zonesérythémateuses

Zones lisses dépourvues depapilles filiformes sur lalangue

Lésions en constantmouvement (érythèmemigrant)

Érythème + liserépériphérique ailleurs

Parfois associée à une languefissurée

Anémie ferriprive Carence en fer d’oùdiminution de l’activitédes peroxydases salivaireset réduction de laprotection de la muqueusebuccale contre lesradicaux libres

Langue douloureuse defacon diffuse

Diagnostic biologiqued’une anémie

Correction du déficitamène une cicatrisationdes lésions ad integrum :permet de suivrel’efficacité de lacompensation de lacarence ferrique

Gercures ou fissures descommissures labiales

Coloration pâle desmuqueuses

Langue rouge, lisse,dèpapillée, douloureuse

Avec ou sans dysphagie

Stomatodynies

primaires

etsecondaires:

undiagnostic

difficile305

Tableau 3 (Suite )

Affection Cause/clinique Diagnostic/douleur Examens complémentaires Traitement

Anémie pernicieuse -Carence en vitamine B12

Défaut d’absorption de lavitamine B12

Atrophie des papilleslinguales

Dosage sérique Vit B12

Démangeaisons, paresthésiesbuccalesDysgueusieIntolérance aux prothèsesXérostomie

Autres carences vitaminiques Déficit alimentaire envitamines Bl, B2, B6

Ulcérations buccales Dosage sérique des vitamines

Xérostomie Pathologies systémiques Absence de mictionsalivaire aux ostia

Test du morceau de sucre Médications sialagogues :pilocarpine, céviméline

Radiothérapie Salive épaisse, collante BuvardMédications sialoprives Adhésion des muqueuses

entre-elles avec ulcèresbuccaux douloureux

Sialométrie

Diabète En cas de carenceinsulinique, accroissementdu catabolisme buccal etdiminution de larésistance tissulaire et dela réparation

Augmentation de laviscosité salivaire

Diagnostic biologique dudiabète

L’équilibration du diabètene parvient pas toujours àstabiliser les lésionsbuccales qu’elles soienttrophiques ouinfectieuses. Les mesuresd’hygiène locale doiventêtre drastiques

Baisse du PhBaisse du débit salivaireGingivostomatites

candidoses chroniques enfoyer

Parodontite agressive

306 C. Madrid et al.

Figure 3. Arbre décisionnel mis en œuvre dans notre service pour lesecondaires.

Tableau 4 Différentes structures anatomiques dont leslésions peuvent provoquer des stomatodynies secon-daires de cause locale et qui doivent donc être exploréesen cas de suspicion.

Région Structures anatomiques

ORL YeuxOreillesNezSinus maxillairesPharynx

Bouche DentsParodonte osseuxTissus mucogingivauxGlandes salivairesArticulation temporomandibulaire

Crâne Os crâniens

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diagnostic et la prise en charge des stomatodynies primaires et

es douleurs neuropathiques, des myalgies, des douleurs’origine vasculaire sont fréquemment référées dans le ter-itoire dentaire et peuvent mimer une odontalgie en faisantrrer le diagnostic clinique [40—42]. Les douleurs dentairesont généralement exacerbées par les stimulations localestempérature, percussion) et tendent à se modifier avece temps : une douleur orofaciale chronique inchangée deongue date a peu de chances d’être d’origine dentaire [43].

La douleur orofaciale peut aussi résulter d’ungrand nombre d’atteintes de la gencive et des

autres muqueuses orales.

Des affections telles que la gingivite ulcéronécrotique,

es stomatites aphteuses récidivantes, les stomatites her-étiques, les stomatites candidosiques, le lichen plan etoutes les maladies vésiculo-bulleuses ou ulcéreuses quie manifestent en bouche sont également souvent redou-ablement douloureuses (Fig. 4—7). Dans ce contexte, les

Stomatodynies primaires et secondaires : un diagnostic difficile 307

Figure 4. Bulles sur la pointe de la langue. Pemphigus.

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Figure 5. Glossite rhomboïde médiane. Candidose.

lésions buccales guident à la fois les investigations (biopsie,immunofluorescence, cultures. . .) et le diagnostic qui repose

souvent sur la seule clinique.

Les sinusites maxillaires sont souvent accompagnées dedouleurs dentaires : classiquement, la douleur est décritecomme sourde et constante, plusieurs dents (principalement

Figure 6. Stomatite ulcéreuse. Maladie de Behcet.

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igure 7. Gingivite ulcéro-nécrotique.

elles dont les racines sont intrasinusiennes) sont alors sen-ibles à la percussion et le patient éprouve la sensation quees dents sont extrudées (sensation de « dents longues »)44,45].

Les douleurs en rapport avec les glandes salivaires sontiées aux pathologies obstructives qui les affectent. Celaxplique la classique exacerbation de ces douleurs auoment des repas. Les pathologies auto-immunes comme

e syndrome de Sjögren entraînent également des douleursans la bouche principalement en rapport avec les atteintesuqueuses qui en sont la conséquence. Mais les tumeurses glandes salivaires peuvent aussi induire des douleursui peuvent mimer celles d’une dysfonction articulaire de’articulation temporomandibulaire et faire à nouveau errere diagnostic [46].

tomatodynies secondaires référées

es douleurs référées dans le territoire orofacial ne sontas rares et constituent une difficulté spécifique de laémarche diagnostique. Les nerfs crâniens V, VII, IX et Xe

aires convergent dans le noyau spinal du trijumeau selonne complexité et des interactions qui constituent le supportnatomique des douleurs référées [47]. Ainsi, les patholo-ies développées dans des structures distantes (la régionervicale, le muscle cardiaque, le cerveau, et les poumons)euvent être à la source de douleurs orofaciales référées.

La palpation des muscles cervicaux, l’évaluation de laiberté de mouvement de la colonne cervicale sont indis-ensables pour éliminer une dysfonction vertébrale commeause des douleurs.

L’angor est l’exemple classique des douleurs réfé-ées depuis le muscle cardiaque dans l’angle mandibu-aire ou même les molaires mandibulaires. La présence’antécédents d’ischémie myocardique, l’exacerbation dea douleur à l’exercice ou au contraire son accalmie au reposu son soulagement par la prise de dérivés nitrés serontutant d’arguments pour éclairer le diagnostic [48].

Les douleurs faciales ou orofaciales peuvent être révéla-

rices du développement tumoral intracrânien. La positivitée l’examen neurologique et la fréquente exacerbation desouleurs lors de situations aussi fréquentes que la toux,’exercice physique ou de simples modifications de positionu corps sont des signes d’appel. La nausée, les vomis-

308

sements, un flou visuel sont des caractéristiques cliniquesfréquemment associées. L’apparition de novo d’une douleurorofaciale chez un sujet âgé sans cause locale doit fairediscuter un développement tumoral [49,50].

Les douleurs orofaciales référées sont un symptôme raredes lésions malignes non métastatiques du poumon. DesPrez et Freemon ont décrit, en 1983, le premier patientsouffrant de douleurs faciales en relation avec une massepulmonaire [51], plusieurs autres cas ont été décrits par lasuite [52]. Le mécanisme de cette douleur référée est unestimulation par compression du nerf vague dont le signal esttransmis par les afférences viscérales générales au noyausolitaire de la moelle. La convergence des afférences vis-cérales et afférences somatiques générales dans le noyaudescendant du trijumeau pourrait expliquer ces douleursfaciales ipsilatérales [53]. La douleur est unilatérale, sévèreet principalement localisée dans l’oreille, les maxillaires etla région temporale [54].

Stomatodynies secondaires de causesystémique

Les maladies de système qui peuvent se trouver impliquéesdans l’apparition d’une stomatodynie secondaire sont trèsdiverses.

L’arthrite rhumatoïde, le rhumatisme psoriasique et lelupus érythémateux disséminé affectent souvent les articu-lations temporomandibulaires et se trouvent associés à desdouleurs orofaciales musculosquelettiques [55].

Il existe un recouvrement important entre lespatients atteints de fibromyalgie et ceux

atteints de dysfonctions craniomandibulairesdouloureuses.

Cela a pu étayer l’hypothèse que les douleurs buccalesd’origine dysfonctionnelle et la fibromyalgie pourraientpartager des mécanismes physiopathologiques communssous-jacents, en particulier, des troubles des régulations

Figure 8. Glossite de Hunter dans une anémie pernicieuse.

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C. Madrid et al.

escendantes de la douleur et des régulations centrales56,57].

La maladie de Lyme peut aussi mimer plusieurs algiesrofaciales. Ainsi, des douleurs musculaires masticatricese la face mais aussi strictement dentaires peuvent êtreapportées par les patients [58].

Il faut aussi citer la sclérose en plaque comme une causee douleurs neuropathiques orofaciales affectant le triju-eau [59].Enfin, bien que les effets de la carence en vitamine B12

oient bien connus dans la cavité buccale avec l’apparition’une glossite de Hunter (Fig. 8) parfois associée à une sto-atite ulcéreuse, les manifestations buccales des anémiesernicieuses sont encore trop souvent confondues avec unetomatodynie primaire ou syndrome de brûlures buccales60,61].

onclusion

es Fig. 2 et 3 schématisent la démarche étiopathogé-ique et diagnostique dans les stomatodynies. Le mécanismeénérateur de la douleur est probablement voisin dans lestomatodynies primaires et secondaires qui ne se différen-ient que par l’identification de la cause.

En revanche, il paraît essentiel d’envisager précocemente diagnostic de stomatodynie primaire en première inten-ion lorsqu’aucune lésion n’est cliniquement objectivableans la bouche et lorsque l’examen neurologique des pairesrâniennes sensitives et motrices de la tête et du cou estégatif. Le diagnostic positif de stomatodynie primaire posérécocement devrait éviter un cortège d’examens complé-entaires et d’imagerie onéreux et peu contributifs qui sont

utant de renforcateurs du sentiment d’échec du patient etu corps médical. Ce diagnostic précoce devrait égalementontribuer à un meilleur effet des prises en charge avant leassage de la douleur chronique à un statut irréversible.

La positivité de l’examen clinique et/ou de l’exameneurologique doit à elle seule engager à la recherche dea cause locale, référée ou systémique d’une stomatodynieecondaire.

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