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ARTICLE IN PRESSG Model

Revue du rhumatisme xxx (2013) xxx–xxx

Disponible en ligne sur

www.sciencedirect.com

ait clinique

fficacité de l’anakinra dans le traitement d’une myosite et d’unepondyloarthrite chez un patient atteint de maladie périodique�

harline Estubliera,∗, Katia Stankovic Stojanovicb, Jean-Franc ois Bergerotc,hristiane Broussollea, Pascal Sèvea

Service de médecine interne, hôpital de la Croix-Rousse, 93, grande rue de la Croix-Rousse, 69317 Lyon cedex 04, FranceService de médecine interne, hôpital Tenon, centre de référence de la fièvre méditerranéenne familiale, université Paris 6 Pierre et Marie-Curie (UPMC),ssistance publique–Hôpitaux de Paris (AP–HP), 4, rue de la Chine, 75970 Paris cedex 20, FranceService de radiologie, hôpital de la Croix-Rousse, 93, grande rue de la Croix-Rousse, 69317 Lyon cedex 04, France

i n f o a r t i c l e

istorique de l’article :ccepté le 5 mars 2013isponible sur Internet le xxx

ots clés :aladie périodique

pondyloarthriteyositeyalgies

nakinra

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La maladie périodique est une maladie auto-inflammatoire autosomique récessive fréquemment ren-contrée dans les populations du bassin méditerranéen. Elle est caractérisée par des accès récidivants defièvre, sérites, myalgies et arthrites. L’association avec une spondyloarthrite est rare. La complication àlong terme la plus fréquente de la maladie périodique est l’amylose systémique progressive de type AA.Le traitement par la colchicine est efficace pour réduire la fréquence des crises et prévenir le développe-ment de l’amylose. Néanmoins, on estime que 5 % des patients résistent à la colchicine. Nous rapportonsici l’observation d’un homme âgé de 39 ans, ayant des antécédents d’arthrites, d’arthralgies et de sacro-iliite au cours de l’évolution d’une malade périodique. Il était homozygote pour la mutation M694I dugène MEFV. Il développa une myosite focale du quadriceps droit confirmée par IRM, électromyographie ethistologie. Il souffrait de fréquentes arthralgies malgré la colchicine, puis l’étanercept ou l’adalimumab,

altérant sa qualité de vie. Il fut traité avec succès par anakinra, un antagoniste du récepteur à l’IL-1, avecune amélioration spectaculaire des symptômes articulaires et musculaires. À notre connaissance, notrecas constitue le premier associant une maladie périodique, une spondyloarthrite et une myosite, répon-dant au traitement par anakinra. De plus, il s’agit du second cas rapporté dans la littérature qui associeune myosite et une maladie périodique.

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. Introduction

La maladie périodique (fièvre familiale méditerranéenne) estne maladie auto-inflammatoire autosomique récessive, caractéri-ée par des accès récidivants constitués d’une fièvre, de sérites, deyalgies et d’arthrites, ainsi que par le développement tardif d’une

mylose rénale de type AA chez les patients non traités. Elle sur-ient principalement dans les populations d’origine arménienne,rabe, juive et turque, avec une prévalence mondiale estimée entre00 000 et 150 000 patients [1,2].

Les crises articulaires constituent un signe habituel de la maladie

ériodique, survenant chez environ 75 % des patients. Elles se pré-entent le plus souvent sous la forme d’une monoarthrite touchante plus souvent une grosse articulation des membres inférieurs et

DOI de l’article original : http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2013.03.004.� Ne pas utiliser, pour citation, la référence franc aise de cet article, mais la réfé-ence anglaise de Joint Bone Spine avec le DOI ci-dessus.∗ Auteur correspondant.

Adresse e-mail : charline.estublier@yahoo.fr (C. Estublier).

169-8330/$ – see front matter © 2013 Publie par Elsevier Masson SAS pour la Société Frttp://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2013.04.013

ublie par Elsevier Masson SAS pour la Société Française de Rhumatologie.

elles sont généralement résolutives en une semaine. Des arthritesd’évolution prolongée, durant plus d’un mois, surviennent chezenviron 5 % des patients, touchant le plus souvent le genou ou lahanche [1,3]. Certains patients atteints de maladie périodique etd’arthrite chronique répondent aux critères de spondyloarthrite(SpA) : ils ont une sacro-iliite, des enthésites, des lombalgies inflam-matoires avec une atteinte rachidienne peu sévère et ils ne sontpresque jamais porteurs de HLA-B27 [3].

Le traitement par la colchicine est efficace pour réduire lafréquence des crises chez la plupart des patients et prévenirle développement de l’amylose chez presque tous les patients.Néanmoins, dans 30 à 40 % des cas, l’efficacité de la colchicinen’est que partielle et on considère qu’elle est inefficace dans 5 %des cas. À l’heure actuelle, il n’existe pas d’alternative thérapeu-tique à la colchicine, qui soit démontrée efficace et bien tolérée[1,2].

L’anakinra est un homologue recombinant non glycosylé de

l’antagoniste du récepteur de l’IL-1, qui agit par compétition avecl’IL-1� et l’IL-1� en se fixant sur le récepteur à l’IL-1. Si la physio-pathologie de la maladie périodique a été associée à une activationaccrue de l’ l’IL-1� par dérégulation du complexe inflammasome,

ançaise de Rhumatologie.

REVRHU-4228; No. of Pages 6

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2 C. Estublier et al. / Revue du rhumatisme xxx (2013) xxx–xxx

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Fig. 1. Évolution des valeurs de la CRP au cours des différents traitements.

’expérience des inhibiteurs thérapeutiques de l’IL-1 dans laaladie périodique est limitée [2]. Ce traitement biologique est

tilisé dans les maladies auto-inflammatoires dépendantes de’IL-1�, comme les syndromes périodiques associés à la cryopyrinet la maladie de Still de l’adulte [4,5].

Nous rapportons ici l’observation d’un patient ayant une SpAt une myosite associées à une maladie périodique, et chez lequel’anakinra s’est avérée efficace.

. Observation

Un homme âgé de 39 ans, d’origine juive, atteint d’une maladieériodique familiale, était hospitalisé pour la première fois dansotre centre en septembre 2006. Il souffrait depuis l’âge de six anse crises récidivants de maladie périodique associant des douleursbdominales intenses, des arthralgies et de la fièvre. Son frère étaitgalement atteint d’une maladie périodique. Le diagnostic avaitté confirmé par l’étude génétique réalisé en 2000 : il était por-eur à l’état homozygote de la mutation M694I du gène MEFV. Ilrenait de la colchicine depuis de nombreuses années, à la posolo-ie de 1 à 2 mg/j, mais au cours des derniers mois les crises étaientevenues beaucoup plus fréquentes, passant d’une crise tous lesix mois à une crise par semaine. De plus, une atteinte articulairehronique persistant entre les crises s’était installée, associant desombalgies inflammatoires et des arthrites avec gonflement desenoux, des poignets et des articulations sternoclaviculaires. Lesxamens biologiques sanguins révélaient une augmentation de laRP à 384 mg/L. La recherche de l’antigène HLA-B27 était négativeais l’imagerie montrait des signes de SpA avec une sacro-iliite

ilatérale au scanner et à la scintigraphie. Le diagnostic de SpAtait porté d’après les critères de l’ASAS. Un traitement par sul-asalazine (SSZ) 2 g/j était débuté en association avec la colchicine2 mg/j), sans entraîner d’amélioration de la polyarthrite chronique,es lombalgies et de la fréquence de crises au cours des six moise traitement. En juin 2007, la SSZ était remplacée par l’étanercept0 mg toutes les deux semaines, toujours en association avec la col-hicine 2 mg/j. Ce traitement entraîna une amélioration cliniquen diminuant la fréquence des crises et en améliorant les signesrticulaires inflammatoires. De plus, il permit une diminution duyndrome inflammatoire biologique pendant environ trois annéesFig. 1). En 2010, les douleurs articulaires et lombaires récidivèrentt le taux de la CRP augmenta. Le patient fut traité de manièrentermittente par la prednisone et/ou un anti-inflammatoire nontéroïdien.

En mai 2011, le patient était hospitalisé dans notre service poures myalgies spontanées du muscle quadriceps droit, sans fièvre. À

’examen physique, la seule anomalie consistait en une augmenta-ion de volume et une douleur à la palpation des muscles de la cuisse

Fig. 2. IRM musculaire des quadriceps, coupe coronale en séquence T2 : augmenta-tion du signal et du volume du quadriceps droit.

droite. Les analyses biologiques montraient une CRP augmentée à117 mg/L et un fibrinogène à 7,4 g/L. L’électromyogramme de reposmettait en évidence, au sein du muscle quadriceps droit, des poten-tiels de fibrillation spontanée et des potentiels lents de dénervation.Lors de la contraction, il existait des potentiels moteurs polypha-siques et de faible amplitude.

L’imagerie par résonance magnétique (IRM) du quadricepsdroit révélait des zones focales en hypersignal sur les séquencespondérées en T2 (Fig. 2). Il était alors réalisé une biopsie muscu-laire du quadriceps droit qui montrait des signes d’inflammationnon spécifique du muscle (myosite) et éliminait une myopathieinduite par la colchicine. Devant cette manifestation sévère dela maladie périodique, il était décidé de remplacer l’étanerceptpar l’adalimumab 40 mg toutes les deux semaines, tout en pour-suivant la colchicine (2 mg/j). Après trois mois de traitementpar adalimumab, les douleurs articulaires et musculaires per-sistaient ainsi que le syndrome inflammatoire biologique (CRP113 mg/L). Devant cette réponse thérapeutique médiocre et comptetenu de l’altération de la qualité de vie secondaire aux dou-leurs musculaires et articulaires, un traitement par anakinra étaitdébuté en novembre 2011. Après information du patient surles effets indésirables possibles et l’aspect empirique du trai-tement, l’anakinra était débuté à la posologie de 100 mg/j parvoie sous-cutanée. Un mois plus tard, les symptômes avaient dis-paru et les paramètres biologiques de l’inflammation s’étaientpresque normalisés (Fig. 1). De plus, les fluctuations du taux desenzymes musculaires s’arrêtèrent. Après 12 mois de suivi du trai-tement par anakinra, il n’était pas noté d’effet indésirable et lepatient était toujours en état de rémission, sans crise doulou-reuse abdominale, sans douleur articulaire périphérique ou axialede SpA, et sans myalgie. Il était toujours traité par colchicine2 mg/j.

3. Discussion

Nous rapportons ici le cas inhabituel d’un patient atteint d’une

maladie périodique ayant développé une myosite et des arthriteschroniques traitées efficacement par un inhibiteur de l’IL-1 (ana-kinra). À notre connaissance, il s’agit du second cas de myosite et

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Tableau 1Résumé des cas publiés de maladie périodique traitée par anakinra.

Auteur, Référence Sexe, âge(ans)

Raisons de l’utilisation de l’anakinra Traitement Efficacité clinique Suivi(mois)

Belkhir 2007 F, 68 Crises récidivantes malgré lacolchicine, taux élevés de protéineSAA, amylose AA

100 mg/48 h Rémission partielle 0,5100 mg/j Rémission complète 5Arrêt Rechute 2

Gattringer, 2007 F, 29 Crises récidivantes 100 mg/j Rémission complète 3

Gattringer, 2007 F, 32 Crises récidivantes 100 mg/j Rémission complète 0,5

Kujik, 2007 H, 14 Crises récidivantes malgré la colchicine 100 mg/j Rémission complète ND

Calligaris, 2008 F, 15 Crises récidivantes malgré la colchicine 1 mg/kg/j Rémission partielle 3Arrêt Rechute 31 mg/kg/j Rémission partielle 15

Mitroulis, 2008 H, 34 Crises récidivantes malgré la colchicine 100 mg/j au début descrises

Rémission partielle 6

Roldan, 2008 Enfant Crises récidivantes malgré lacolchicine, inflammation persistante

1 mg/kg/j Rémission complète 6

Moser, 2009 H, 43 Crises récidivantes dans le cadre d’uneinsuffisance rénale terminale (amylose AA),persistantes après transplantation rénale

100 mg × 3 semaineaprès dialyse

Rémission complète 7

100 mg/j aprèstransplantation

Rémission complète 20

Alpay, 2010 F, 52 Diarrhée sévère, perte de poids,inflammation persistante, chez untransplanté rénal

100 mg/48 h Normalisation des signesgénéraux et del’inflammation

2

Bilginer, 2010 F, enfant Crises sévères de maladie périodique etmaladie de Behc et active malgré lacolchicine, amylose rénale, protéinurie

1 mg/kg/j Rémission complète des2 maladies. Réapparitionde la protéinurie à 18 mois

18

Henning, 2010 H, 35 Atteinte pulmonaire avec opacitésradiologiques attribuées à la maladiepériodique chez un transplanté rénal

100 mg/j Rémission clinique,disparition des opacitéspulmonaires radiologiques

ND

Meinzer, 2010 F, 45 Crises fréquentes et sévères de maladiepériodique après arrêt de la colchicinepour une neuromyopathie iatrogène

100 mg/j Crises rares et modérées,sans fièvre

18

Meinzer, 2010 H, 51 Crises fréquentes et sévères de maladiepériodique malgré la colchicine,altérant la qualité de vie. Patient obligéde rester à domicile 5 jours par mois,avec un impact délétère sur la viepersonnelle et familiale

100 mg/j100 mg/48 h

Rémission complèteRéapparition des crises

13

Meinzer, 2010 F, 7 Crises sévères durant 5 jours, 2 fois parmois malgré la colchicine. Élévationpermanente de la protéine SAA, mêmedans les intercrises (200 à 834 mg/L),sans insuffisance rénale

Au début des crises1 mg/kg/j1 mg/kg/j

Pas d’améliorationRémission complète, tauxnormal de protéine SAA

23

Meinzer, 2010 F, 7 Crises fréquentes et sévères de maladiepériodique malgré la colchicine avecélévation des taux de protéine SAAentre les crises. Histoire familialed’amylose rénale

1 mg/kg/j Rémission complète, tauxnormal de protéine SAA

4

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Tableau 1 (Suite )

Auteur, Référence Sexe, âge(ans)

Raisons de l’utilisation de l’anakinra Traitement Efficacité clinique Suivi(mois)

Meinzer, 2010 H, 12 Crise atypique de maladie périodiqueavec myalgies intenses et prolongéeset épilepsie généralisée. Pas d’efficacitéde la colchicine à 1,5 mg/j

1 mg/kg/j pendant14 jours

Rémission clinique rapide 8

Meinzer, 2010 H, 7 Maladie périodique associé à unpurpura rhumatoïde. Nécessité d’unenutrition parentérale. Pas d’efficacitéde la corticothérapie et desimmunoglobulines i.v. sur les signes dupurpura rhumatoïde au cours des4 semaines d’hospitalisation

100 mg/j Rémission clinique rapide 16

Petropoulou, 2010 H, 22 Persistance de crises récidivantesmalgré la colchicine après uneallogreffe de moelle osseuse et toxicitéde la colchicine (neutropénie)

100 mg/j Rémission complète 4

Stankovic, 2011 F, 55 Hyperthyroïdie, crises abdominalesrécidivantes, diarrhée chronique,insuffisance rénale modérée, perte depoids

100 mg/j Rémission complète descrises, effet partiel sur lessignes généraux,normalisation de la CRP

17

Stankovic, 2011 H, 27 Insuffisance rénale terminale, un and’hémodialyse chronique

100 mg/j, 3 fois parsemaine

Rémission cliniquecomplète, normalisation dela CRP

7

Stankovic, 2011 F, 27 Insuffisance rénale terminale, cinq ansd’hémodialyse chronique

100 mg/j, 3 fois parsemaine

Rémission complète descrises, effet positif sur lessignes généraux,normalisation de la CRP

18

Stankovic, 2011 F, 61 Insuffisance rénale terminale, six ansd’hémodialyse chronique

100 mg/j, 3 fois parsemaine

Rémission complète descrises, effet partiel sur lessignes généraux,normalisation de la CRP

6

Transplantation rénale 100 mg/j 8

Ozen, 2011 F, enfant Résistance à la colchicine 1 mg/kg/j ou 2 mg/kg/j Rémission partielle 30

Ozen, 2011 H, enfant Résistance à la colchicine 1 mg/kg/j ou 2 mg/kg/j Guérison complète dessignes cliniques etbiologiques

9

Ozen, 2011 F, enfant Résistance à la colchicine 1 mg/kg/j ou 2 mg/kg/j Guérison complète dessignes cliniques etbiologiques

2

Ozen, 2011 H, enfant Résistance à la colchicine 1 mg/kg/j ou 2 mg/kg/j Rémission partielle 7

Ozen, 2011 F, enfant Résistance à la colchicine 1 mg/kg/j ou 2 mg/kg/j Guérison complète dessignes cliniques etbiologiques

9

Ozen, 2011 H, adulte Résistance à la colchicine 100 mg/j Guérison complète dessignes cliniques etbiologiques

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ARTICLEC. Estublier et al. / Revue du

u premier cas de SpA associé à la maladie périodique et traité parnakinra.

Les myalgies surviennent dans 20 à 25 % des cas de maladieériodique. Elles peuvent être classées en trois groupes : myalgies’effort, myalgies spontanées et myalgies fébriles appelées dans

a terminologie anglosaxonne protacted febrile myalgia syndrome1,6]. Ces trois groupes se distinguent par l’intensité des douleurs,e niveau de fièvre et la durée des épisodes. Dans tous les cas, lesPK et l’électromyogramme sont normaux. À côté des causes infec-ieuses et médicamenteuses (colchicine), la maladie périodique até incriminée à l’origine d’une élévation des CPK dans un cas. Leas d’un jeune garc on âgé de sept ans d’origine jordanienne, atteinte maladie périodique et présentant une myosite, a été récemmentapportée [6].

Chez notre patient, selon les critères de l’ASAS, les signesliniques et radiologiques permettent de retenir le diagnostice SpA axiale et périphérique associée à la maladie périodique7]. Une atteinte articulaire survient chez 70 à 75 % des patientstteints de maladie périodique, les arthrites constituant le symp-ôme inaugural chez un tiers d’entre eux [1]. Les arthrites dea maladie périodique se présentent sous la forme d’accès aiguse monoarthrite ou d’oligo-arthrite touchant principalement lesrosses articulations des membres inférieurs. Si les accès articu-aires sont récidivants, les formes persistantes et destructrices,ntraînant un handicap, sont rares. Environ 5 % des patientséveloppent une atteinte articulaire chronique atteignant prin-ipalement les hanches et les genoux. Une atteinte à type depA est plus rare et généralement ces patients ne sont pas por-eurs de l’antigène HLA-B27. Les études précédentes ont montréue dans les SpA associées à la maladie périodique, la sacro-iliiteouvait être uni ou bilatérale, que les patients avaient des lom-algies inflammatoires et des enthésites récidivantes, mais avecne atteinte structurale rachidienne minime, sans syndesmophyte1,3].

Comme chez notre patient, l’atteinte articulaire chronique estabituellement résistante à la colchicine. Il n’existe pas de consen-us quant au traitement de ces patients. Bilgen et al. [8] ontécemment rapportés les données de dix patients atteints dealadie périodique avec arthrites chroniques et/ou sacro-iliite

ésistantes à la colchicine et qui ont été traités par un anti-NF, étanercept (n = 5), infliximab (n = 4) ou adalimumab (n = 1).ous anti-TNF, la fréquence des crises de la maladie périodique

diminuée chez trois patients alors que chez les sept autres, il’y a pas eu de nouvelle crise. Il a été observé une diminutionignificative des marqueurs biologiques de l’inflammation et ducore BASDAI. Même si sous traitement par étanercept, l’état deotre patient semble s’être amélioré pendant trois ans, il n’a pasépondu à l’adalimumab. Contrairement à ce qui a été observévec l’anakinra, la CRP ne s’est pas normalisée sous traitementnti-TNF.

La maladie périodique est due à des mutations du gène MEFV,itué sur le chromosome 16, qui code pour la pyrine [1,2]. Lesutations associées à la maladie périodique entraînent des modi-

cations de la pyrine, dont l’expression dans les polynucléaireseutrophiles est importante, qui ont pour conséquence une aug-entation de la transformation du pro-IL-1� en IL-1� dans lesodèles murins et chez l’homme. L’IL-1� est un médiateur impor-

ant de l’inflammation et de la fièvre. Les accès aigus de laaladie périodique sont considérés comme étant la conséquence

’une production accrue et non régulée de cette cytokine. Paronséquent, le blocage de la voie de l’IL-1� constitue une cibleotentielle pour le traitement de la maladie périodique. L’anakinra,

n homologue recombinant non glycosylé de l’antagoniste naturelu récepteur à l’IL-1 chez l’homme, inhibe de manière compéti-ive la fixation de l’IL-1� et de IL-1� [2,9]. À ce jour, une efficacitée l’anakinra a été rapportée sous la forme de cas cliniques et

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PRESSatisme xxx (2013) xxx–xxx 5

d’étude non contrôlées, chez plus de 28 patients ayant une mala-die périodique résistante à la colchicine [9–14]. Les raisons pourutiliser l’anakinra étaient variables : maladie périodique associéesà une vascularite, contrôle incomplet de la maladie malgré lacolchicine, taux élevés de la protéine amyloïde sérique, contre-indication à la colchicine, complications rénales. Dans tous ces cas,le traitement par anakinra a été efficace avec obtention d’une rémis-sion complète dans 21 cas et d’une rémission partielle dans septcas, ce qui suggère que le blocage de l’IL-1 constitue une bonneoption thérapeutique comme traitement additionnel ou alternatifà la colchicine (Tableau 1). Récemment a été publiée une petiteétude randomisée évaluant le rilonacept, une molécule agissantcomme un récepteur soluble de l’IL-1, chez des patients résis-tants ou intolérants à la colchicine [15]. Parmi les 12 patientsayant terminé deux cycles ou plus de traitement, le rilonacept adiminué la fréquence des accès de la maladie périodique. Maisil est notable que tous les patients n’ont pas répondu au rilona-cept, particulièrement ceux ayant des mutations hétérozygotes nonhabituelles.

En conclusion, cibler l’IL-1 pourrait être une stratégie thérapeu-tique d’avenir dans la maladie périodique. Plusieurs études mettenten évidence une bonne efficacité de l’anakinra et du canakinumabchez des patients nécessitant un traitement alternatif ou addition-nel à la colchicine. De plus, une petite étude randomisée montre quele rilonacept réduit la fréquence des accès aigus chez des patientsrésistants ou intolérants à la colchicine. Notre patient est le premierchez lequel une myosite et une SpA associés à la maladie pério-dique ont été traitées avec efficacité par l’anakinra. Ces donnéessoulignent la nécessité de réaliser des études évaluant l’efficacité etla tolérance à long terme de l’anakinra et recherchant s’il existe unerelation entre le génotype de la maladie périodique et l’efficacitédes inhibiteurs de l’IL-1.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-tion avec cet article.

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